Agosto - 1996
Tratamento da pseudartrose congênita da tíbia (PCT) pelo método de Ilizarov*
JOSÉ CARLOS BONGIOVANNI, EMÍLIO PALAZZO NETO, CARLOS LUIS ENGELEN,
MAURIZIO ANGELO CATAGNI
INTRODUÇÃO
A pseudartrose congênita da tíbia é enfermidade rara em que ocorre fratura patológica em seu terço
distal causada pela displasia óssea e não formação de osso normal nessa região. Foi historicamente
reconhecida pela primeira vez como entidade clínica por Hatzoecher (1708)(34). Sua definição até hoje
é discutível, pois, apesar de seu nome ser mundialmente consagrado, coloca-se em dúvida seu caráter
congênito, uma vez que a maioria dos pacientes não nasceu com a pseudartrose. Sua etiologia até hoje
é uma incógnita, porém sua associação com diversas doenças, como neurofibromatose, displasia
fibrosa, mielodisplasia, é descrita.
Existem várias hipóteses para tentar explicar sua etiologia, como transtornos metabólicos, malformação
vascular, malformação nervosa e trauma, porém nenhuma delas confirmada. Moore (1948)(38)
formulou várias hipóteses diagnósticas, citando Tiller (1928), Ducroquet (1937), Barber (1939) e
Moore (1940). Optamos, neste trabalho, pela classificação de Ilizarov (1972), modificada por Catagni
(1986)(16), por sua praticidade na indicação da técnica específica para cada tipo de pseudartrose, assim
como em sua orientação a respeito do prognóstico.
Trata-se de doença rara. Andersen et al.(4) relatam 1:140.000 nascimentos na Dinamarca. Van Nes(52)
reporta a raridade da doença quando afirma que em 50 anos de atividade do Instituto Rizzoli, de
Bolonha, Itália, apenas 50 pacientes haviam sido tratados até então. O objetivo deste trabalho é de
comprovar a eficácia do método de Ilizarov no tratamento das pseudartroses congênitas da tíbia,
avaliando sua metodologia e seus resultados clínicos e radiográficos.
CASUÍSTICA E MÉTODO
Nossa casuística é constituída de 25 pacientes portadores de pseudartrose congênita da tíbia tratados
pelo método de Ilizarov, dos quais 19 inscritos no Departamento de Ortopedia e Traumatologia da
Universidade Federal de São Paulo – Escola Paulista de Medicina e seis, no Hospital Geral de Lecco
(Itália). Esses pacientes foram acompanhados no período de janeiro de 1989 a dezembro de 1995
(tabelas 1 e 2).
Treze pacientes (53%) eram do sexo feminino e 12 (48%) do masculino, 23 (92%) eram brancos e dois
(8%) não bran-cos, a idade média era de 8,1 anos. O tempo médio de evolução da doença, período em
que foi feito o diagnóstico até a colocação do fixador, foi de 85,3 meses. O lado mais acometido foi o
esquerdo em 14 pacientes (56%). Dos 25 pacientes, 19 (76%) tinham a lesão no terço distal, dois (8%)
no terço distal e proximal e quatro (16%) no terço médio. Quanto à classificação, 13 (52%) eram do
tipo B2, sete (28%) do tipo A1, um (4%) do tipo A2D, um (4%) do tipo A2 e três (12%) do tipo A3.
A média de encurtamento foi de 5,1cm. A dor de pequena intensidade estava presente em seis (24%)
pacientes. Na avaliação da mobilidade do joelho, a limitação estava ausente em 19 pacientes (76%) e,
na do tornozelo, em quatro (16%). Os desvios angulares antes de iniciar o tratamento foram observados
nos 25 pacientes (100%). Com relação às cirurgias prévias, 20 pacientes (80%) sofreram intervenções
antes de iniciar o tratamento.
Das doenças associadas à pseudartrose congênita da tíbia, foi observado que 19 pacientes (76%)
apresentavam neurofibromatose, três (12%) com displasia fibrosa, um (4%) com hemimelia e dois
(8%) sem qualquer doença associada. Para tratar a PCT foram utilizadas oito táticas operatórias
idealizadas para o tratamento do foco da pseudartrose e quatro táticas complementares para as
correções das deformidades no nível do tornozelo (fig. 1). A ressecção do foco foi feita em 14 pacientes
(56%), com média de 3,8cm.
Após a retirada do fixador utilizamos a imobilização com aparelho gessado por período médio de 6,4
semanas. Depois de retirado o gesso utilizamos órtese para a proteção da consolidação por tempo
médio de 7,8 meses. Na avaliação final adotamos os critérios clínicos e radiográficos.
RESULTADOS
A consolidação ocorreu em 23 pacientes (92%), no tempo médio de 12,4 meses. A discrepância após
retirada do fixador esteve ausente em sete pacientes (28%) e encurtamento maior que 5cm ocorreu em
quatro (16%). A discrepância média final foi de 2,3cm. A média de falha óssea em 14 pacientes (56%)
submetidos a transporte ósseo foi de 3,8cm, tendo sido corrigida no final do tratamento. A dor durante o
tratamento ocorreu em 16 pacientes (64%) e na pós-consolida-ção, em dois (8%). A mobilidade normal
do joelho esteve presente em 18 pacientes (72%) e a do tornozelo, em quatro (16%). Os desvios
angulares após o tratamento estiveram presentes em 22 pacientes (88%), com prevalência da
deformidade em valgo-antecurvo. Das complicações durante o tratamento a mais freqüente foi a
infecção superficial em 15 pacientes (60%), sendo a mais importante a fratura supracondiliana de
fêmur, que ocorreu em sete casos (28%) e oito (32%) apresentaram refratura, no pós-tratamento. Treze
pacientes (52%) não tiveram qualquer tipo de complicação (tabela 2).
A avaliação clínica final foi estabelecida pela pontuação da dor, discrepância e mobilidade articular. A
avaliação radiográfica foi segundo a soma dos pontos da consolidação e desvios angulares, sendo a
avaliação global o resultado do somatório dos critérios clínicos e radiográficos. Assim, três (12%)
pacientes tiveram conceito excelente, 15 (60%) conceito bom, cinco (20%) conceito regular e dois
(8%) conceito mau (fig. 2).
.
DISCUSSÃO
A definição de pseudartrose congênita da tíbia é ainda hoje discutível, pois segundo Sofield(48)
“congênito” denota defeito existente ao nascimento, devido a várias tendências hereditárias ou alguma
influência durante a gravidez.
Apesar de consagrado na literatura o nome de pseudartrose congênita da tíbia, sabemos que na grande
maioria das vezes a criança não nasce com a pseudartrose. Em nossa série, apenas quatro pacientes
(16%) nasceram com ela. Adrianov et al.(1) relatam 7%, enquanto Weiland et al.(53), 10,5%. Portanto,
pseudartrose infantil da tíbia seria talvez o melhor nome a ser dado a essa patologia.
Na literatura, Moore(38) cita dois casos de pseudartrose congênita da tíbia na família, levantando a
hipótese de causa genética. Em nosso material não encontramos nenhum paciente que apresentasse
relato familiar dessa patologia. Sua etiologia e patogenia ainda permanecem sem esclarecimento,
apesar de serem conhecidas doenças associadas, como a neurofibromatose ou doença de von
Recklinghausen e a displasia fibrosa. Adrianov et al.(1) consideram como causa básica para a formação
da pseudartrose congênita da tíbia os processos distróficos, neurotróficos e anomalias de
desenvolvimento dos vasos. Não concordamos com Adrianov et al.(1) quando afirmam que a etiologia
da pseudartrose congênita seria a neurofibromatose, a mielodisplasia e displasia fibrosa, pois existem
casos que não se enquadram em nenhuma dessas doenças associadas. Não encontramos em nossos
pacientes nenhum caso de mielodisplasia ou de alterações neuromusculares.
A limitação de movimento do joelho normalmente é pequena, estando sempre mais limitada a
mobilidade do tornozelo. O desvio angular e às vezes rotacional estão sempre presentes e devem ser
considerados.
A primeira proposta de classificação dessa patologia foi de Osten-Saken (1922)(20). Vários outros
autores classifica-ram-na, como Moore(38), Masserman et al.(34), Andersen(4) e Boyd(13).
Dentre as classificações existentes, nós adotamos a de Ilizarov (1972), modificada por Catagni(16).
Tivemos prevalência significativa das pseudartroses atróficas de tipo A1, sete pacientes (30%), e de
tipo B2, 13 pacientes (50%), o que representa um total de 80%. Isso mostra que existe déficit acentuado
do fator biológico nesses ti-pos de pseudartrose, com circulação pobre ou quase ausente, dificultando
sobremaneira o tratamento e prognóstico. Existe na literatura predomínio dos relatos das pseudartroses
atróficas, conforme Andersen(4), 80%; Gilbert(4), 64%; Weiland et al.(53), 69%; e Paley &
Catagni(41), 50%. Em nossa série houve concordância com a literatura, pois tivemos 80% de
pseudartroses atróficas.
O tratamento dessa patologia é muito controverso e polêmico. Apesar de radical, a amputação é para
alguns o tratamento preferencial dessa patologia.
Em nossa série a idade média era de 8,1 anos. A afecção bilateral é rara.
Com relação ao local da lesão, observamos 19 pacientes (76%) com lesão no terço distal de tíbia, dois
(8%) apresentando duplo foco distal e proximal e quatro (16%), pseudartrose no terço médio. Na
literatura, Grachev et al.(24) mostram predominância do terço distal em 66%, contra 31% do terço
médio e somente 3% do terço proximal. A causa dessa localização é desconhecida, porém achamos que
deveria ser investigada.
A média de cirurgias prévias realizadas nos pacientes de nossa série foi de 3,4. Na literatura,
Andersen(4) cita 2,3; Masserman et al.(34), 3,5; Mirozian(37), do Instituto Kniiekot de Kurgan, 4,6;
Simonis et al.(47), 4,0 cirurgias prévias em média por paciente. O número excessivo de cirurgias
prévias com insucesso mostra a dificuldade no tratamento desta patologia.
Com relação a antecedentes familiares, não detectamos em nossa série de 25 pacientes nenhum que
apresentasse na família pseudartrose, porém 18 (72%) registravam como doença associada a
neurofibromatose, sendo que em quatro deles (22,2%) havia a mesma doença na família.
Em relação à técnica cirúrgica realizada em nossa série, foram desenvolvidas várias em decorrência de
o tipo do foco ser hipertrófico ou atrófico ou de haver deformidades tanto da perna como do pé, assim
como falha óssea e discrepância da perna.
Foi realizada corticotomia proximal da tíbia em 22 pacientes (88%), tanto para alongamento (48%) e
transporte (20%), como para alongamento e transporte ósseo (20%).
Enxerto ósseo autógeno foi utilizado apenas em um paciente (4%).
A ressecção do foco foi realizada em 14 pacientes (56%), sendo 12 (48%) portadores de
neurofibromatose e dois (8%), de displasia fibrosa. A média de ressecção foi de 2,9cm. Nos casos de
neurofibromatose tratamos o foco oncologicamente como se fosse tumor, fazendo ressecção ampla de
todo o tecido hamartomatoso e periósteo engrossado no local assim como o segmento ósseo, até
observar bom sangramento da cortical e medular de ambos os cotos. Achamos ser importante, sempre
que possível, fazer o contato imediato entre os cotos, pois concomitantemente se pratica a correção da
discrepância através de alongamento proximal da tíbia.
Na grande maioria (56%) foi feita a montagem incluindo o pé, pois geralmente o segmento distal é
pequeno, sendo necessária a ampliação da fixação para melhor estabilização.
Foram realizadas em 17 pacientes (78%) cirurgias complementares, tanto no primeiro ato cirúrgico,
como para tratar complicações após o tratamento. Sete pacientes (28%) durante o tratamento sofreram
queda e tiveram fratura supracondiliana do fêmur. Isto deveu-se principalmente ao peso excessivo do
aparelho, provocando grande braço de alavanca nessa região, além da osteoporose causada pelo tempo
prolongado de tratamento. Para prevenção dessa complicação devem ser usados anéis de carbono, além
de orientar para marcha precoce no intuito de se prevenir a osteoporose. Na literatura não há citação
dessa complicação.
Na avaliação pré-operatória incluímos a clínica, a radiográfica, e sempre que possível, a psicológica,
tanto do paciente como dos familiares.
Em nove pacientes (36%) foram realizadas cirurgias complementares no nível do tornozelo, com o
objetivo da correção da deformidade em valgo.
O principal objetivo do tratamento da pseudartrose congênita da tíbia é a consolidação, que ocorreu em
23 pacientes (92%). Os dois pacientes que falharam apresentavam neurofibromatose associada, tendo
sido necessária grande ressecção do foco.
Grachev et al.(23) apresentam estatística de 16 pacientes com 100% de consolidação; Mirozian(37), de
100%; Paley et (41), de 94%; Pozdieiev(44), de 95%.
Aparelho gessado foi utilizado em todos os pacientes após a retirada do fixador. Após a retirada da
imobilização gessada, dez pacientes fizeram o uso de órtese de proteção.
O tempo médio de consolidação foi de 12,4 meses, com mínimo de quatro e máximo de 30 meses.
O tratamento da discrepância de comprimento da perna por meio do alongamento ósseo e a correção
das falhas por meio do transporte ósseo são grandes vantagens do método em relação aos demais. A
média de encurtamento em nossa série antes do tratamento era de 5,1cm e no pós-tratamento diminuiu
para 2,3cm. A média de falha óssea nos 14 pacientes submetidos a transporte ósseo foi de 3,8cm, tendo
sido corrigida no final do tratamento.
A dor no pré-operatório estava presente em apenas seis pacientes (24%), sendo esporádica e após
grandes esforços (+). Não houve alteração significativa no pós-operatório.
Na avaliação da mobilidade do joelho não observamos alteração significativa no pré-operatório em
relação ao pósoperatório.
Com relação à mobilidade do tornozelo, não houve mudança no número de pacientes com limitação,
porém, na soma geral do pré e pós-operatório, houve piora no final do tratamento em torno de 20%.
Essa piora é justificada devido ao tempo de imobilização da tibiotársica.
Outra vantagem significativa que o método de Ilizarov tem sobre as demais técnicas cirúrgicas é a
possibilidade de correção das deformidades. Em nossa série, 100% dos pacientes apresentavam desvios
angulares importantes, principalmente em valgo-anticurvo (76%), com média de deformidade em torno
de 21º de valgo e 48º de antecurvo. Houve melhora de 70% na correção global das deformidades.
Dentre as complicações, consideramos as que ocorreram durante e após o tratamento. Durante o
tratamento, o edema foi rotina na maioria dos pacientes, porém facilmente controlado através do
repouso e elevação do membro. Infecção superficial dos fios ocorreu em 60% dos pacientes,
geralmente causada por falta de higiene, por negligência no banho e curativos ou por estiramento da
pele na região de saída do fio ou perda de sua tensão, provocando reação do tipo corpo estranho. Ela é
controlada por curativos, antibioticoterapia e, quando necessário, retensionam-se os fios e prati-ca-se a
abertura da pele junto à sua emergência. Infecção profunda ocorreu em um paciente (4%), que nos
obrigou a retirar o fio e recolocá-lo em outro plano. Consolidação precoce da corticotomia ocorreu em
três pacientes (12%). Atitude em flexo de joelho foi observada em três pacientes (12%). Foi a fratura
supracondiliana do fêmur a pior complicação ocorrida em nossa série durante o tratamento. Ela se deu
em sete pacientes (28%). Para o tratamento dessa complicação a montagem do fixador foi ampliada ao
fêmur.
No pós-tratamento, 13 pacientes (52%) não tiveram nenhum tipo de complicação. Dentre as
complicações ocorridas no pós-tratamento, citamos como a mais freqüente a refratura, que ocorreu em
oito pacientes (32%). A ocorrência da refratura deve-se à presença de desvios do eixo da perna, levando
à região do antigo foco de pseudartrose forças anômalas. Além disso, em muitos casos a consolidação
que ocorreu no foco é muito fraca, devendo sempre haver proteção com órtese até que haja
engrossamento e reestruturação óssea nessa região. Na literatura, Ilizarov (1971, apud Paley et (41))
relata 31% de refraturas, enquanto Masserman(34), 44% e Paley(41), 31%.
Os critérios finais de avaliação por nós introduzidos foram clínicos e radiográficos (pré e póstratamento). Na evolução clínica foram considerados os parâmetros dor, discrepância, mobilidade
articular do joelho e do tornozelo. Na avaliação radiográfica foram considerados a consolidação e os
desvios angulares. A avaliação final foi dada pelo somatório dos resultados obtidos na avaliação clínica
e radiográfica.
Assim, na avaliação global dos resultados tivemos: excelentes, três pacientes (12%); bons, 15 (60%);
regulares, cinco (20%) e maus, dois (8%).
Devido à complexidade que é a pseudartrose congênita da tíbia, que, além da pseudartrose apresenta
problemas de difícil solução, como deformidades tanto no nível da perna como do pé, discrepância e
limitação funcional do membro, achamos ser o método de Ilizarov indicação excelente no tratamento
dessa patologia, superior a todos os outros métodos conhecidos, pois atinge resultado de consolidação
superior a 90%, que poderá atingir 100% desde que se dê tempo suficiente para que isso ocorra. Além
disso, dá-nos a probabilidade da correção das deformidades e discrepâncias, que são entidades
altamente incapacitantes para a função do membro.
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