Universidade do Brasil –UFRJ
Centro de Ciências da Saúde
Faculdade de Odontologia
ALONGAMENTO DOS OSSOS CRANIOFACIAIS
PELA TÉCNICA DA DISTRAÇÃO OSTEOGÊNICA
Adriana de Alcantara Cury Saramago
CD, MO
Tese submetida ao corpo docente da Faculdade de
Odontologia da Universidade do Brasil -UFRJ, como parte
dos requisitos, para a obtenção do Título de Doutor em
Odontologia (Ortodontia).
Rio de Janeiro
- 2009 –
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EFEITOS CLÍNICOS DO ALONGAMENTO DOS OSSOS CRANIOFACIAIS
ATRAVÉS DA DISTRAÇÃO OSTEOGÊNICA – ESTUDOS CEFALOMÉTRICOS
Adriana de Alcantara Cury Saramago, CD, MO
Orientador: Prof. Dr. Eduardo Franzotti Sant’Anna
Profa. Dra. Maria Evangelina Monnerat
Tese submetida ao corpo docente da Faculdade
de Odontologia da Universidade do Brasil - UFRJ, como
parte dos requisitos, para obtenção do Título de Doutor
em Odontologia (Ortodontia).
Comissão Examinadora:
_____________________________
Prof. Dr. Álvaro de M.Mendes,CD
_____________________________
Profa. Dra. Margareth Maria G. Souza,CD
_________________________________
Profa. Dra. Márcia Tereza de O.Caetano,CD
________________________________
Profa. Dra. Matilde da Cunha G. Nojima,CD
______________________________
Profa. Dra. Mônica Tirre de S. Araújo
Rio de Janeiro
2009
Ficha Catalográfica
Cury-Saramago, Adriana de Alcantara
Efeitos Clínicos do Alongamento dos Ossos Craniofaciais através da
Distração
Osteogênica
–
Estudos
Cefalométricos.
Rio
de
Janeiro:
UFRJ/Faculdade de Odontologia, 2009.
x, 110f.
Tese: Doutorado em Odontologia (Ortodontia) – Universidade do
Brasil – UFRJ, Faculdade de Odontologia, 2009.
1. Distração Osteogênica
2. Malformações Craniofaciais
3. Cefalometria
4. Teses
I. Título
II. Tese (Doutorado – UFRJ/Faculdade de Odontologia)
AGRADECIMENTOS
Ao Departamento de Odontopediatria e Ortodontia da Faculdade de
Odontologia da Universidade Federal do Rio de Janeiro.
Ao Prof. Dr. Eduardo Franzotti Sant´Anna pela amizade, exemplo,
respeito, paciência e valiosa orientação deste estudo.
À Profa. Dra. Maria Evangelina Monnerat
Ao Prof. Dr. Lincoln Issamu Nojima e Prof.a Dr.a Margareth Maria
Gomes de Souza, Coordenador e Sub-Coordenadora do Programa de PósGraduação em Ortodontia,
Aos Professores do Curso de Doutorado em Ortodontia, Profa. Dra.
Ana Maria Bolognese, Prof. Dr. Antônio Carlos de Oliveira Ruellas, Prof.a Dr.a
Mônica Tirre de Souza Araújo,Prof. Dr. Paulo José Medeiros e Prof. Dr. Renato
Kobler Pinto Lopes Sampaio, pelos conhecimentos transmitidos durante o Curso.
À Universidade Federal Fluminense, especialmente ao Prof. Dr. José
Nelson Mucha, titular e coordenador do Curso de Especialização em Ortodontia,
pelo incentivo e apoio de sempre.
Aos colegas da UFF, Andréa Motta, Márcia Tereza de Oliveira
Caetano, Oswaldo Vilella, Paulo Sérgio de Assunção e Márcio Barroso, pela
amizade e ambiente fraterno, que tornam nosso trabalho tão agradável.
Aos Professores do Curso de Mestrado em Ortodontia da UFRJ, Prof.a
Dr.a Ana Maria Bolognese, Prof. Alderico Artese, Prof. José Fernando Stangler
Brazzalle, Prof.a Teresa Cristina Moreira, Prof. Dr. Lincoln Issamu Nojima, Prof.
Dr. Eduardo Franzotti Sant’anna, pela atenção.
Aos colegas de turma de Doutorado, Andréa Fonseca Jardim da
Motta, Fernando, Giovanna, Luciana e , pela amizade e companheirismo.
Aos meus irmãos, em particular a Sérgio Caetano pela disponibilidade
em ajudar em todos os momentos.
Ao Prof. Licínio Esmeraldo da Silva, do Departamento de Estatística
da UFF, responsável pelo tratamento estatístico dos dados desta tese.
À Prof.a
desta tese.
, que colaborou na versão para a língua inglesa dos artigos
À Coordenação de Aperfeiçoamento de Pessoal de Nível Superior
(CAPES) pela bolsa de estudo concedida.
Aos funcionários da Disciplina de Ortodontia da Faculdade de
Odontologia da UFRJ, pela amizade e atenção concedidas.
Aos pacientes que aceitaram fazer parte da amostra, bem como aos
colegas e amigos que colaboraram para obtenção deste grupo de pessoas.
À Comissão de Ética e Pesquisa da UFF pela avaliação do protocolo
de pesquisa.
A todos que, de algum modo, auxiliaram na elaboração desta tese.
ÍNDICE
Página
1
INTRODUÇÃO...............................................................................
1
2
PROPOSIÇÃO...............................................................................
15
3
DELINEAMENTO DA PESQUISA
16
4
DESENVOLVIMENTO DA PESQUISA ...............................
26
4.1 ARTIGO 1: Cury-Saramago, A.A., Sant’Anna, E.F., Souza,
27
M.M.G., Figueroa, A.A., Polley, J.W. Dental Press de Ortodontia
e Ortopedia Facial (será enviado)
4.2 ARTIGO 2: Cury-Saramago, A.A., Sant’Anna, E.F., Figueroa,
52
A.A., Polley, J.W. The Cleft Palate-Craniofacial Journal.
4.3 ARTIGO 3: Cury-Saramago, A.A., Sant’Anna, E.F., Araújo,
77
M.T.S., Figueroa, A.A., Polley, J.W. Journal of Craniofacial
Surgery (será enviado).
5
DISCUSSÃO..................................................................................
99
6
CONCLUSÃO.................................................................................
109
7
RECOMENDAÇÕES .....................................................
110
8
REFERÊNCIAS BIBLIOGRÁFICAS
9
ANEXOS.....................................................................
1 INTRODUÇÃO
O alongamento ósseo por Distração Osteogênica (DO) é uma técnica
cirúrgica aplicável ao complexo craniofacial, capaz de modificar o destino dos
indicados para dela se beneficiar.
A DO também é conhecida por técnica de Ilizarov; alongamento ósseo de
Ilizarov; alongamento ortopédico rápido; calotase; “callus distraction” e
osteodistração (Swennen, Schliephake et al., 2001; Swennen, Dempf et al.,
2002).
É utilizada para gerar osso e osteossíntese a partir de osteotomia e
estiramento gradual dos segmentos ósseos, mediante ativação de um sistema
ortopédico (Mccarthy, Schreiber et al., 1992; Proffit Wr, 2003).
Possibilidades de alongamento, expansão, alargamento, remodelamento e
transporte ósseos são reais através desta técnica (Swennen, Schliephake et al.,
2001; Swennen, Dempf et al., 2002).
O conceito de alongamento ósseo, entretanto, não é recente. Foi descrito
por Alessandro Codivilla, em Bolonha, na Itália, em 1904, para o tratamento de
fêmures curtos de anões (Codivilla, 1994). Além de relatar o aumento entre 3 a
8cm do comprimento ósseo femoral obtido nos 26 casos tratados, discutiu as
indicações e contra-indicações para a aplicação da sua técnica de “extensão
contínua”(Samchukov, 2001).
A introdução do alongamento da tíbia e fíbula (Abbott e Saunders, 1939)
entremeou as pesquisas relacionadas ao procedimento no fêmur. Contudo a
aplicação
da
técnica,
sobretudo
nesses
dois
ossos,
foi
rejeitada
temporariamente, devido às complicações locais, entre elas a infecção da pele e
a necrose tecidual, além das complicações gerais (Mccarthy, Stelnicki et al.,
1999).
Foram os estudos clínicos e experimentais comandados pelo cirurgião
ortopédico russo Gavriel Ilizarov, a partir de 1951, que possibilitaram o
entendimento de diversos fatores mecânicos e biológicos participantes do
processo de formação óssea (Ilizarov, 1989a; b; 1990), e marcou o inicio da era
moderna da DO (Mccarthy, Schreiber et al., 1992; Proffit Wr, 2003).
A tensão mecânica, um dos sinais chave da morfogênese durante o
crescimento e desenvolvimento ósseo natural, foi utilizada por Ilizarov como
preconizadora da técnica de distração osteogênica (Samchukov, 2001).
A lei Tração/Tensão de Ilizarov postula que havendo uma estabilidade de
tração aplicada aos fragmentos ósseos resultantes de corticotomia ou
osteotomia, o osso estará passível de alongamento pela osteogênese no sítio
cirúrgico durante a formação do calo mole, o que atrasa a evolução para o calo
duro e estimula a osteogênese (Ilizarov, 1989a; b; Crago, Proffit et al., 2003).
Ilizarov também preconizou que a forma e a massa dos ossos e
articulações são dependentes da interação entre a carga mecânica aplicada e o
suprimento sangüíneo. Sendo assim considerou preponderantes para a
formação de novo osso os seguintes fatores: a preservação da circulação
intramedular, da medula óssea e do periósteo; a estabilidade da fixação externa;
a quantidade e ritmo de ativação da distração e o nível da osteotomia (Ilizarov,
1989b; a).
Minuciosos detalhes técnicos introduzidos modificaram o prognóstico dos
tratamentos. Além das mudanças particulares na cirurgia e no protocolo de
ativação,
Ilizarov
viabilizou
a
correção
das
deformidades
ósseas
simultaneamente ao alongamento.
A popularização da DO na Europa pode ser atribuída a De Bastiani e
colaboradores (De Bastiani, Aldegheri et al., 1987) e nos EUA a Golyakhovsky,
após ter participado da equipe de Ilizarov (Golyakhovsky, 1988).
De qualquer modo, a técnica da DO tornou-se amplamente aceita como o
tratamento de escolha para a correção das discrepâncias de comprimento,
deformidades esqueléticas e defeitos ósseos severos das pernas, através de
aparelhos distratores externos (Cope, Samchukov et al., 1999).
O processo biológico da DO pode ser mais bem entendido quando
comparado à consolidação normal de uma fratura (Quadro 1). Fases histológicas
distintas do reparo ósseo podem ser identificadas: fase de inflamação; formação
do calo mole; conversão para o calo duro e remodelamento ósseo (Crago, Proffit
et al., 2003). Estas fases são associadas aos seguintes períodos técnicos da DO:
período inicial de cicatrização (período de latência); aplicação gradual das forças
da distração (período de distração); consolidação do osso neoformado, enquanto
o aparelho distrator está mantido (período de consolidação) (Figueroa, 2002).
Quadro 1 – Associação entre fases do reparo ósseo e fases da DO.
Fases do
Descrição histológica após
Reparo ósseo
técnica da DO
Inflamação
Hematoma incial; substituído por
tecido de granulação.
Períodos técnicos da DO
após corticotomia e
posicionamento do distrator
Período de latência – 0 a 7 dias
Estrutura fibrovascular cria o calo
Formação do
Calo mole
que une os segmentos fraturados.
Iniciada entre 3-7 dias e dura até
2-3 semanas na fratura por
trauma.
Com a DO fibroblastos e fibras
colágenas alinhados em paralelo,
relacionados ao vetor da
Conversão para
o Calo duro
distração; proliferam-se capilares
no interior e osteoblastos migram
do periósteo para depositar
osteóide na zona de mineralização
Período de distração –
aplicação de tração/tensão nos
segmentos ósseos e calo.
Duração aumentada, em
decorrência das ativações da
DO.
Conversão atrasada, pelo
estiramento do calo mole.
periférica. A zona central existente
é alongada.
Remodelamento
Maturação esquelética;
Período de consolidação;
ósseo
osso organizado.
pretende-se diminuir duração.
As forças de distração aplicadas ao osso também criam tensão nos
tecidos moles circunjacentes, iniciando uma seqüência de mudanças adaptativas
nos vasos sanguíneos, nos ligamentos, nas cartilagens, nos músculos e nos
nervos, denominada distração histogênica. Estas mudanças permitem maiores
movimentos esqueléticos e tendem a diminuir a recidiva evidenciada em
correções ortopédicas feitas em um mesmo tempo cirúrgico (Ilizarov, 1989a; b;
1990; Samchukov, 2001).
A origem e evolução da DO craniofacial resultou do desenvolvimento e
melhoria dos métodos cirúrgicos tradicionais de tração dentofacial, osteotomia
facial e fixação esquelética; somados aos conhecimentos oriundos das
experiências com a DO nos ossos longos (Cope, Samchukov et al., 1999).
Os pioneiros Snyder e colaboradores (Snyder, Levine et al., 1973)
descreveram a DO para o uso sobre o complexo craniofacial, ao realizarem
experimentos com mandíbulas de cães onde previamente provocaram defeitos
ósseo, e utilizaram para o alongamento mandibular o fixador externo
desenvolvido por Swanson, um dos pesquisadores do grupo.
Após
estudos
experimentais
de
alongamento
mandibular,
complementados por análises histológicas detalhadas com modelos de cães e de
coelhos (Karp, Thorne et al., 1990; Karp, Mccarthy et al., 1992), coube a
McCarthy e colaboradores a primeira publicação do alongamento de mandíbulas
em humanos, utilizando distratores externos com sucesso, em quatro meninos
com idades entre dois e 11 anos, portadores de deformidades craniofaciais (três
com microssomia hemifacial e um com síndrome de Nager) (Mccarthy, Schreiber
et al., 1992).
Desde então a DO é aplicada com sucesso nas correções de diversas
deformidades craniofaciais, também conhecidas como anomalias, displasias ou
malformações craniofaciais.
As
deformidades
craniofaciais
possuem etiologia variada:
causas
conhecidas pré-natais específicas (síndromes faciais e defeitos congênitos) e
pós-natais (distúrbios de crescimento); fatores hereditários e influências
ambientais englobam esta lista etiológica (Troulis, 2006).
A maioria dos tecidos da face se origina das células da crista neural. Estas
migram para baixo, ao lado do tubo neural, sob a superfície do ectoderma.
Completada a migração celular, o crescimento facial é dominado pelos centros
regionais de crescimento, enquanto os sistemas do organismo são formados e
ocorre a diferenciação dos tecidos. As influências genéticas são muito
importantes, contudo os insultos pré-natais ambientais estão presentes em
muitas síndromes e deformidades craniofaciais (Troulis, 2006).
As malformações craniofaciais mais encontradas, excluindo as fendas
labiais e/ou palatais, são àquelas que envolvem a mandíbula (microssomia
hemifacial); a face média e abóbada craniana (craniossinostoses) (PrahlAndersen, 2005) e são todas objetos de estudo no presente trabalho.
As fendas labial e palatal podem ser isoladas ou participarem de
síndromes craniofaciais. A etiologia é geral, sendo as condições genéticas as
maiores contribuintes. Um terço dos casos ocorridos em lábio e palato podem ser
atribuídas a um único gene recessivo. Fatores ambientais também são
importantes fatores etiológicos (Bell, 2007).
As duas síndromes mais freqüentemente relacionadas à crista neural são
a microssomia hemifacial e a disostose mandibulofacial, conhecida por síndrome
de Treacher Collins (Figueroa e Friede, 2000; Troulis, 2006).
A microssomia facial é um defeito congênito caracterizado pela falta de
tecido no lado afetado da face, freqüentemente na área do ramo mandibular e
orelha. Raramente afeta os dois lados e em quaisquer circunstâncias existe
assimetria. As evidências sugerem que seja iniciada em conseqüência da perda
de células da crista neural no estágio de origem e migração (Figueroa e Friede,
2000; Troulis, 2006).
A disostose mandibulofacial parece ser causada pela morte celular
excessiva no gânglio trigeminal e acometimento secundário das células da crista
neural. É uma desordem bilateral caracterizada por deficiências no contorno
lateral da órbita e na área zigomática. Em relação à mandíbula, o côndilo está
ausente ou é rudimentar, o ramo ascendente é curto, a chanfradura antigoniana
é severa e há retrogenia com deslocamento para baixo marcante da sínfise.
Alguma musculatura mastigatória está ausente e os ligamentos estilomandibular,
esfenomandibular e a musculatura suprahioidea estão afetados (Figueroa,
Peterson-Falzone et al., 1993; Figueroa e Friede, 2000; Troulis, 2006).
Entre as diferentes síndromes envolvendo craniossinostoses descritas, as
mais conhecidas são as síndromes de Apert, de Pfeiffer e de Crouzon. O
fechamento prematuro das suturas craniofaciais poderá constituir um sério
problema clínico, e, deste modo, justifica-se a necessidade de uma ou mais
intervenções cirúrgicas na infância, com o objetivo de prevenir efeitos patológicos
no desenvolvimento do cérebro e olhos, evitando também o surgimento de
problemas funcionais relacionados à respiração, mastigação e fonação,
freqüentemente observados nestes indivíduos (Figueroa e Polley, 1999; Figueroa
e Friede, 2000; Figueroa e Polley, 2007).
Atualmente é possível selecionar o alongamento ósseo por DO como
tratamento alternativo para pacientes já submetidos, insatisfatoriamente, aos
procedimentos cirúrgicos ortognáticos convencionais. Contudo, é o tratamento
eleito para os indivíduos que apresentam displasias craniofaciais esqueléticas
severas que ultrapassam os limites de alcance dos tratamentos orto-cirúrgicos
convencionais (Proffit Wr, 2003).
Estes indivíduos representam a pequena fração de 1% a 2% da população
e com freqüência são portadores de síndromes congênitas ou síndromes
decorrentes de acidentes ou problemas de desenvolvimento. Infelizmente,
porém, apresentam graus variados de desproporções dentárias e faciais cujos
prejuízos funcionais, estéticos e sociais podem afetar a qualidade de vida dos
mesmos. (Figueroa e Friede, 2000; Proffit Wr, 2003).
O momento de aplicação da técnica também é variado (Ortiz Monasterio,
Molina et al., 1997), abrangendo desde recém-nascidos que precisam respirar
através de traqueostomia (Hamada, Ono et al., 2007) até adultos que precisam
melhorar a qualidade de vida.
A confiança sobre esta técnica ganhou tal magnitude que as indicações
não são restritas somente aos portadores de displasias ou malformações
craniofaciais (Quadros 2 e 3).
Quadro 2 – Indicações gerais da DO.
GERAIS
Referências
Craniossinostoses
(síndromes de Apert,
Pfeiffer, de Crouzon,
Jackson-Weiss e outras)
(Polley, Figueroa et al., 1995;
Polley e Figueroa, 1998; Satoh,
de Mitsukawa et al., 2003; Meling,
de Due-Tonnessen et al., 2004;
Fearon, 2005; Figueroa e Polley,
2007; Jensen, Mccarthy et al.,
2007)
microssomia hemifacial
(Figueroa e Pruzansky, 1982;
Mccarthy, Schreiber et al., 1992;
Ortiz Monasterio, Molina et al.,
1997; Troulis, 2006; Chow, Lee
et al., 2008)
Síndrome de Nager
(Mccarthy, Schreiber
1992; Troulis, 2006)
et
al.,
Disostose mandibulofacial
(Mccarthy, Schreiber
1992; Troulis, 2006)
et
al.,
sequência de Pierre Robin
(Williams, Maull et al., 1999;
Burstein e Williams, 2005)
Malformações
craniofaciais
hipoplasia maxilar secundária (Polley e Figueroa, 1997; 1998;
Figueroa e Polley, 1999; Hierl e
a fendas orofaciais
Hemprich, 1999; Harada, Baba
et al., 2001; Figueroa, Polley et
al., 2004)
Quaro 3 – Indicações locais da DO.
LOCAIS
mandíbula deficiente em mais (Denny, Talisman et al., 2001;
Denny, 2004)
de 10 a 15mm (micrognatia)
apnéia obstrutiva do sono
(Cohen, Lefaivre et al., 1997;
Hamada, Ono et al., 2007)
ramo mandibular tão curto (Bell, 2007)
que requeira alongamento
mandíbulas
estreitas
em (Bell, 2007)
forma de “V” que devam ser
expandidas transversalmente
anquilose
da
articulação (Eski, Deveci et al., 2008)
temporomandibular
seqüelas de câncer - defeitos (Bell, 2007)
ósseos amplos da ressecção
de tumores
seqüelas de câncer – da (Gantous, Phillips et al., 1994;
Grover, Murray et al., 2008)
radiação induzida
reconstrução pós-trauma
(Bell, 2007)
síndrome de Brodie
(Tae, Kang et al., 2005)
artrite reumatóide - ATM
(Singer, Southall et al., 2006)
acelerar
o
ortodôntico
movimento (Liou e Huang, 1998; Liou,
Figueroa et al., 2000)
reconstruir
osso
alveolar (Kinzinger, Janicke et al., 2003)
deficiente nas dimensões
vertical e transversa
aumentar a circunferência do (Guerrero, Bell et al., 1997;
arco dental na maxila e na Contasti, Guerrero et al., 2001;
Bayram, Ozer et al., 2007)
mandíbula
nivelar dentes
permanentes anquilosados
(Razdolsky, El-Bialy et al., 2004;
Alcan, 2006)
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2 PROPOSIÇÃO
Realizar análises, através de estudos cefalométricos retrospectivos, e
apresentar resultados de tratamentos nos quais se utilizou a técnica da Distração
Osteogênica
em
pacientes
portadores
de
selecionadas
malformações
craniofaciais:
2.1 historiar a origem e evolução da técnica da DO maxilar e em
monobloco, utilizando o aparelho distrator externo rígido (RED);
2.2 analisar, a partir de radiografias, o efeito da osteotomia e avanço em
monobloco, com o distrator externo rígido (RED), sobre os molares
permanentes superiores irrompidos e não irrompidos de pacientes
sindrômicos e com fendas oro-faciais que apresentam hipoplasia da
face média;
2.3 analisar, a partir de radiografias e fotografias, o efeito da Distração
Osteogênica na face de pacientes em crescimento que apresentam
microssomia hemifacial.
3 DELINEAMENTO DA PESQUISA
Esta pesquisa foi desenvolvida por meio de análise dos resultados de
tratamentos já realizados. Todos os pacientes analisados receberam tratamento
em um centro médico, com a técnica da distração osteogênica. Todos eram
portadores de malformações craniofaciais. O material obtido consta de diferentes
imagens anteriores e posteriores aos tratamentos, incluindo radiografias extraorais e fotografias faciais.
ARTIGO 1 Tratamento da hipoplasia da face média em pacientes
sindrômicos e com fendas oro-faciais através do aparelho distrator externo
rígido (RED).
No primeiro artigo foi realizada uma revisão da literatura sobre o emprego
da distração osteogênica. Relataram-se as indicações e sua importância no
tratamento das deformidades craniofaciais. Descreveu-se uma técnica com
aparelho RED introduzido por dois autores desta pesquisa (Alvaro Figueroa e
John Polley), indicado para o tratamento da hipoplasia da face média em
pacientes sindrômicos e com fendas oro-faciais (Polley e Figueroa, 1997). Foram
ilustrados e descritos dois casos clínicos nos quais o RED foi utilizado. Um dos
pacientes era portador de fenda labial e palatina e o outro, de síndrome de
Crouzon.
ARTIGO 2 Evaluation of maxillary permanent molars in patients with
craniosynostosis after monobloc osteotomy and midface advancement with
rigid external distraction (RED).
No segundo artigo foram avaliados, através de radiografias, os efeitos da
distração osteogênica sobre os molares superiores de 14 pacientes portadores
de craniossinostoses, nos quais foi utilizado o aparelho apresentado no primeiro
artigo (RED).
Foram incluídos neste estudo 14 pacientes tratados no Hospital
Universitário do Rush Craniofacial Center, em Chicago, através do avanço da
face média em monobloco com o aparelho distrator externo rígido (RED)
(Figueroa, 2006b; a). Dez pacientes eram do gênero feminino e quatro do
masculino. Dez deles eram portadores da síndrome de Crouzon, dois da
síndrome de Apert e dois da síndrome de Pfeiffer. Dos 14 pacientes, oito haviam
sido submetidos a um avanço prévio da face média, através do método
tradicional de avanço em monobloco (cirurgia ortognática), contudo em outras
instituições.
Em cada um dos pacientes foi confeccionado um splint intra-oral composto
por fios de aço inoxidável soldados a anéis ortodônticos. O splint foi instalado em
ambiente clínico. Além disto foram encaixadas no splint, alças removíveis para a
tração externa. Estes procedimentos foram realizados previamente à cirurgia. No
momento da cirurgia foram amarrados fios cirúrgicos ao redor dos caninos
decíduos ou permanentes, para o reforço de ancoragem.
Foi também realizada incisão coronária e osteotomia Le Fort I com
disjunção pterigomaxilar cuidadosa e instalação do halo externo craniano. Não
ocorreram complicações maiores intra e pós-cirúrgicas.
O período de latência de cinco a sete dias foi interrompido com o início do
período de distração, cujo ritmo de ativação do distrator foi o de 1-1,5mm por dia.
O período de consolidação variou entre os pacientes, tendo uma média de
duração de seis semanas, tempo em que o halo externo permaneceu fixado ao
crânio.
Os pacientes foram divididos em três grupos de acordo com o
desenvolvimento dentário e a idade cronológica, atitude que permitiu melhor
entendimento das comparações dos dados obtidos. Três pacientes estavam na
fase da dentição decídua, com idades variando entre 4,15 a 5,31 anos; oito
pacientes encontravam-se na fase da dentição mista, com idades variando entre
6 a 10,83 anos; enquanto os últimos três pacientes, com idades variando entre
14,25 a 21,49 anos já apresentavam a dentição permanente.
Foram tomadas radiografias panorâmicas em três diferentes tempos. O
tempo um (T1) foi anterior à cirurgia. Nos tempos dois e três foram tomadas as
radiografias respectivamente após 3,72 meses (T2) e 14,87 meses (T3) da
remoção do RED. Telerradiografias da cabeça em perfil tomadas em T1 e T2
também foram analisadas.
As radiografias panorâmicas foram utilizadas para auxiliar na análise das
diversas anormalidades dentárias pesquisadas. Isto incluiu seis diferentes
possibilidades: (a) trauma dentário cirúrgico; (b) desenvolvimento interrompido da
coroa/raiz; (c) deslocamento do germen dentário; (d) dilaceração da raiz; e (e)
outras
anormalidades
dentárias
possíveis.
Os
diferentes
estágios
de
desenvolvimento normal da coroa e raiz dos dentes permanentes descritos por
Carmen Nolla (Nolla, 1960) serviram como referências para as comparações
realizadas no momento de retorno dos pacientes (T2).
Tanto a análise visual das radiografias panorâmicas quanto os traçados
cefalométricos manuais obtidos a partir das telerradiografias foram realizados de
forma padronizada, em ambiente preparado para tal fim, por um mesmo
operador.
A análise cefalométrica utilizada permitiu mensurar os deslocamentos
lineares horizontais e verticais dos primeiros e segundos molares e também a
inclinação axial destes mesmos dentes em T1 e T2.
Foram selecionados sete pontos anatômicos cefalométricos para a
análise:
(OP) Opisthion: definido como o ponto mais posterior da margem posterior do
foramen magnum (Miyashita, 1996); (BA) Basion: definido como o ponto mais
inferior da margem anterior do foramen magnum (Miyashita, 1996); (S) Sella;
(M1) ponto mais distal da face distal do primeiro molar superior; (M1’) ponto mais
inferior da cúspide mésio-bucal do primeiro molar superior; (M2) ponto mais distal
da face distal do segundo molar superior; (M2’) ponto mais inferior da cúspide
mésio-bucal do segundo molar superior.
Op, BA e S foram os pontos cefalométricos utilizados para o traçado das
linhas de referência horizontal (H) e vertical (V). A linha H foi traçada a partir da
união entre os pontos Op e BA; e a linha V foi traçada em perpendicular à linha
H, através do ponto S.
Foram obtidas linhas paralelas à linha V, traçadas a partir do ponto mais
anterior e oclusal da cúspide mésio-bucal dos primeiros e segundos molares (M1’
e M2’) até a linha H, para a medição linear das mudanças verticais, comparando
as medidas de cada molar, obtidas na fase anterior (T1) e posterior à distração
(T2).
Já para a análise do deslocamento horizontal dos molares após o avanço
em monobloco, foram traçadas linhas paralelas à linha de referência H, a partir
do ponto mais distal da face distal dos primeiros e segundos molares (M1 e M2)
até a linha V, e obtidas medidas lineares antes (T1) e após a distração (T2).
A diferença entre os ângulos referentes à inclinação axial dos molares em
T1 e T2 também foram obtidas a partir do traçado da linha através do longo eixo
dos primeiros molares e sua medida angular relacionada à linha de referência H,
nas duas radiografias de cada paciente.
Para a análise estatística dos resultados utilizou-se o teste t pareado
(p<0.05).
ARTIGO 3 Combined maxillary and mandibular distraction osteogenesis
(DO) in patients with hemifacial microsomia (HFM).
No terceiro artigo foram analisados resultados dos tratamentos cirúrgicos
de oito pacientes portadores de microssomia hemifacial do tipo II (Figueroa e
Pruzansky, 1982). O propósito foi o de determinar mudanças faciais esqueléticas
e dos tecidos moles após a aplicação da distração simultânea da maxila e
mandíbula nestes pacientes.
Oito pacientes (quatro do gênero feminino e quatro do masculino) com
idade média de 13,2 anos utilizaram um distrator mandibular unilateral no Rush
Craniofaical Center, em Chicago, Illinois. Foram obtidas telerradiografias frontais
da cabeça (AP) e fotografias faciais de todos os pacientes, antes e após a
distração osteogênica. As radiografias e fotografias foram traçadas por um
mesmo operador. Cada medida foi repetida três vezes, e a média aritmética foi
utilizada para comparação. A reprodutibilidade foi testada pelo método de
Dahlberg.
Os procedimentos cirúrgicos englobaram a osteotomia Le Fort I completa;
a osteotomia horizontal do ramo mandibular do lado afetado (hipoplasia); a
mobilização da maxila; a instalação do aparelho distrator mandibular unilateral no
lado afetado; a fixação intermaxilar externa com fio metálico em forma de anel,
no lado não afetado; e a fixação intermaxilar, com fios de aço, para manter a
oclusão dentária dos pacientes.
O período de latência compreendeu os sete primeiros dias após a cirurgia
(Figueroa, 2002). Em seguida o aparelho distrator começou a ser ativado duas
vezes ao dia, com alongamento de 0,5mm a cada ativação, e durante 22 dias
consecutivos, período que correspondeu à fase ativa de distração. A fase de
consolidação foi iniciada após o último dia de ativação, quando houve a troca dos
fios intermaxilares por elásticos intermaxilares. Esta fase durou quatro a seis
semanas, quando foi removida a fixação intermaxilar. O distrator mandibular foi
mantido em posição durante três a seis meses.
A análise cefalométrica utilizada permitiu avaliar numericamente a
conseqüência do tratamento na formação óssea vertical entre as osteotomias, na
rotação da maxila e da mandíbula, na restauração da simetria e no nivelamento
do plano oclusal.
Foram selecionados sete pontos anatômicos cefalométricos bilaterais: (Lo)
Latero-orbital: definido como ponto de interseção entre o contorno lateral da
órbita e a linha innominata; (Co) Condillion: definido como ponto mais externo da
margem lateral da cabeça do côndilo; (NF): definido como ponto mais lateral na
superfície óssea interna da cavidade nasal - Robert M. Ricketts - 1989; (J)
processo jugal: definido como ponto onde o processo jugal da maxila cruza com
o contorno da tuberosidade maxilar - Robert M. Ricketts – 1989; (um) molar
superior: ponto lateral mais proeminente da face bucal do segundo molar
decíduo ou primeiro molar permanente superior - Athanasios E. Athanasiou
1992; (lm) molar inferior: ponto lateral mais proeminente da face bucal do
segundo molar decíduo ou primeiro molar permanente inferior - Athanasios E.
Athanasiou 1992; e (Go) Gonion.
Cinco pontos cefalométricos unilaterais foram também identificados: (CG)
Crista galli: ponto no pescoço da crista galli, ponto mais constrito da projeção da
lâmina perpendicular do osso etmóide (quase ao nível do planum) - Viken
Sassouni 1960; (tns) topo do septo nasal: ponto mais alto do aspecto superior do
septo nasal - Athanasios E. Athanasiou 1992; (ANS) Espinha nasal anterior:
ponta da espinha nasal anterior logo abaixo da cavidade nasal e acima do palato
ósseo – Carl F. Gugino 1977; (isf) incisivo superior frontal: ponto médio entre os
incisivos centrais superiores, ao nível das bordas incisais - Athanasios E.
Athanasiou 1992; (Me) menton.
Os dois pontos cefalométricos Lo foram os utilizados para a obtenção da
linha de referência horizontal (HL). A linha de referência vertical (VL) foi traçada
em perpendicular à linha horizontal, passando pelo ponto CG.
Em cada um dos pacientes foram obtidas e traçadas as telerradiografias
em dois tempos: antes (T1) e após (T2) a distração osteogênica.
Cinco medidas angulares verticais e três horizontais foram obtidas a partir
do traçado dos planos e linhas. Os cinco ângulos verticais foram: (HL-CoCo):
ângulo formado entre a linha HL e o plano bicondilar; (HL-NFNF): ângulo
formado entre a linha HL e o plano do soalho nasal; (HL-JJ): ângulo formado
entre a linha HL e o plano maxilar jugal; (HL-ocl): ângulo formado entre a linha
HL e o plano oclusal e (HL-GoGo): ângulo formado entre a linha H e o plano
goniano.
Os três ângulos horizontais formados foram: (VL-isf): entre as linhas VL e
linha média interdentária superior; (VL-Me): entre as linhas VL e mental; e (CgtnsANS): ângulo referente ao septo nasal.
Foram calculadas duas razões a partir de cada telerradiografia dos
pacientes: razão entre as medidas lineares da altura entre o gônio do lado
afetado até a linha H (H-Go), sobre a distância correspondente do lado não
afetado (H-Go) e razão entre as medidas lineares da altura do ramo mandibular
(Co-Go) do lado afetado sobre o lado não afetado (CoGo).
Fotografias faciais também foram obtidas em cada um dos pacientes, nos
dois tempos: antes (T1) e após (T2) a distração osteogênica.
Foram identificados três pontos bilaterais nos tecidos moles: (em)
endocanthion: definido como o ponto mais medial da comissura da pálpebra do
olho; (sbal) sub-alar: definido como o ponto do limite mais inferior da base alar;
(ch) cheilion: ponto mais lateral da comissura labial.
Um ponto unilateral, pogônio, foi também identificado na fotografia,
conhecido como (pog): ponto mais anterior localizado no meio do mento.
Duas linhas de referência também foram traçadas nas fotografias, a linha
horizontal (HL): linha conectada aos dois pontos endocanthion; e linha vertical
(VL): construída em perpendicular à linha horizontal, através do ponto que
representa a distância média entre os pontos endocanthion.
Uma medida vertical e duas medidas horizontais foram obtidas nos
tempos T1 e T2 de cada paciente e calculadas as diferenças individuais, e
posteriormente as médias aritméticas de todas as medidas do grupo.
Os ângulos verticais formados foram: HL-sbalsbal, entre a linha HL e o
plano da base nasal e HL-chch, entre a linha HL e o plano da comissura labial.
O ângulo horizontal VL-pog foi aquele formado entre a linha VL e a linha
traçada do ponto pog até a linha H.
O teste t pareado foi o utilizado para a análise das diferenças entre o
tempo anterior (T1) e posterior à cirurgia (T2), para cada medida das análises
radiográfica e fotográfica (p<0,05 e p<0,01) (SPSS 11.0 software).
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discussion 186. 1997.
4 DESENVOLVIMENTO DA PESQUISA
4.1 ARTIGO 1
Cury-Saramago, A.A., Sant’Anna, E.F., Souza, M.M.G., Figueroa, A.A, Polley,
J.W. Tratamento da hipoplasia da face média em pacientes sindrômicos e
com fendas oro-faciais através do aparelho distrator externo rígido (RED).
Será enviado para a Revista Dental Press de Ortodontia e Ortopedia Facial.
4.2 ARTIGO 2
Cury-Saramago, A.A., Sant’Anna, E.F., Figueroa, A.A., Polley, J.W.
Evaluation of maxillary permanent molars in patients with craniosynostosis
after monobloc osteotomy and midface advancement with rigid external
distraction (RED).
Aceito para a publicação na Revista The Cleft Palate-Craniofacial Journal
(CPCJ).
4.3 ARTIGO 3
Cury-Saramago, A.A., Sant’Anna, E.F., Araújo, M.T.S, Figueroa, A.A., Polley,
J.W. Combined maxillary and mandibular distraction osteogenesis (DO) in
patients with hemifacial microsomia (HFM).
Será enviado para a Revista Journal of Craniofacial Surgery.
Identificação dos autores
Adriana de Alcantara Cury-Saramago1
Eduardo Franzotti Sant’Anna4
Margareth Maria Gomes de Souza4
John W. Polley2,3
Álvaro A. Figueroa2
1
Doutoranda em Ortodontia pela Universidade Federal do Rio de Janeiro,
Professor Substituto Auxiliar do Curso de Graduação e Colaborador do Curso de
Especialização em Ortodontia da Universidade Federal Fluminense;
2
Co-Diretor do Rush Craniofacial Center, Departamento de Cirurgia Plástica e
Reconstrutiva, na Rush Univeristy Medical Center, Chicago, IL;
3
Professor Titular, Departamento de Cirurgia Plástica e Reconstrutiva, na Rush
Univeristy Medical Center, Chicago, IL;
4
Professor Adjunto de Ortodontia do Departamento de Odontopediatria e
Ortodontia da Faculdade de Odontologia da Universidade Federal do Rio de
Janeiro.
Título
Tratamento da hipoplasia da face média em pacientes sindrômicos e com
fendas oro-faciais através do aparelho distrator externo rígido (RED).
Treatment of the severe cleft and syndromic midface hypoplasia with rigid
external distractor (RED).
Resumo
A Distração Osteogênica (DO) tornou-se uma alternativa para o tratamento das
displasias craniofaciais esqueléticas severas, promovendo maior simplicidade e
segurança em comparação aos métodos cirúrgicos tradicionais. Um aparelho
distrator externo rígido (RED) vem sendo utilizado com êxito para avançar tão
somente a maxila, mas também todo o complexo maxilar-orbital-frontal
(monobloco) de crianças, adolescentes e adultos. Esta abordagem proporciona
resultados previsíveis e estáveis, podendo ser aplicada isoladamente ou adjunta
aos procedimentos cirúrgicos ortognáticos craniofaciais. As razões para o
alcance da estabilidade são aqui discutidas. Além disto são apresentados os
aspectos técnicos pertinentes a uma adequada aplicação, o que inclui o
planejamento e os procedimentos cirúrgicos e ortodônticos. Uma rotina de
colaboração entre pesquisadores e clínicos renderá benefícios ao já promissor e
gratificante procedimento.
Palavras-chave: distração, maxila, face média, distrator externo rígido.
Abstract
Distraction Osteogenesis (DO) has become a treatment alternative to treat severe
craniofacial skeletal dysplasias. A rigid external distraction (RED) device has been
successfully used to advance the maxilla as well as the maxillary, orbital and
forehead complex (monobloc) in children, adolescents and adults. This approach
has provided predictable and stable results. It can be applied by itself or as an
adjunct to traditional orthognathic and craniofacial surgical procedures. The
reasons for stability are discussed. The technical aspects, including planning,
surgical and orthodontic procedures, required to properly apply the technique are
presented. The need for collaboration between researchers and clinicians is
emphasized to maximize the benefits of this already promising and rewarding
approach.
Key words: distraction, maxilla, midface, rigid external distraction.
INTRODUÇÃO
O tratamento convencional dos pacientes que apresentam deformidades
dentofaciais inclui a cirurgia ortognática e o tratamento ortodôntico combinados.
Os procedimentos cirúrgicos de escolha para a correção destas condições
englobam a osteotomia Le Fort I, a osteotomia Le Fort III, a expansão rápida da
maxila assistida cirurgicamente, a osteotomia sagital do ramo mandibular e,
ocasionalmente, a genioplastia; todos com utilização de técnicas de fixação
rígida. Estas abordagens proporcionam freqüentemente uma bem sucedida e
previsível correção, porém, não se espera resultado satisfatório semelhante
quando aplicada ao grupo de pacientes portadores de condições mais severas,
relacionadas a hipoplasia maxilar secundária a fendas oro-faciais e a síndromes.
(Thomas Pm, 2003)
A recente divulgação do risco comparado de ocorrência de complicações
pós-cirúrgicas entre pacientes com e sem fendas, submetidos à cirurgia maxilar
Le Fort I, corrobora estas afirmações; pois ocorre em 5% dos pacientes sem
fendas, enquanto em 25% daqueles com fendas orofaciais e outras
deformidades. (Kramer, Baethge et al., 2004)
Mesmo a técnica cirúrgica ortognática multisegmentar, aplicada para a
correção destas severas deformidades, oferece um já conhecido alto risco para
os pacientes. Dentre as possíveis complicações estão: a instabilidade dos
segmentos e a perda secundária de dentes, ou até a perda de segmentos
compostos por múltiplos dentes e osso, após um comprometimento vascular
(Thomas Pm, 2003). Além das já mencionadas complicações, sabe-se que os
pacientes portadores de fendas, submetidos ao avanço maxilar, estão
predispostos à recidiva ao longo prazo; diferentemente dos pacientes sem
fendas, nos quais este tipo de tratamento é mais estável (Cheung, Samman et
al., 1994; Erbe, Stoelinga et al., 1996). Parece, portanto, correto pensar que as
informações ora apresentadas desmotivam o tratamento ortognático cirúrgico
convencional neste grupo de pacientes com displasias craniofaciais esqueléticas
severas; medida que requer a exploração de tratamentos alternativos, conforme
o aqui sugerido, com um aparelho distrator externo rígido (RED).
REVISÃO BIBLIOGRÁFICA
O alongamento ósseo por distração osteogênica (DO) é uma técnica
cirúrgica introduzida no início do século XX (Codivilla, 1994), utilizada para gerar
osso e osteossíntese a partir de osteotomia e estiramento gradual de segmentos
ósseos, mediante ativação de um sistema ortopédico (Crago, Proffit et al., 2003).
Os estudos clínicos e experimentais comandados pelo cirurgião ortopédico
russo Ilizarov, a partir de 1951, (Ilizarov, 1989a; b) impulsionaram a então
controvertida utilização, e marcaram a era moderna da DO.
Snyder e colaboradores (Snyder, Levine et al., 1973) descreveram-na para
o uso sobre o complexo craniofacial, ao fazerem experimentos com mandíbulas
de cães. Somente em 1992 McCarthy e colaboradores (Mccarthy, Schreiber et
al., 1992) introduziram o uso da distração osteogênica para o alongamento
mandibular em três crianças portadoras de microsomia hemifacial e uma
portadora da síndrome de Nager. Até agora o uso da DO é selecionado como um
tratamento alternativo de pacientes já submetidos, insatisfatoriamente, aos
procedimentos cirúrgicos ortognáticos convencionais. É, porém, o tratamento
eleito para os pacientes portadores das síndromes de Crouzon (Figura 1) e de
Apert (Polley, Figueroa et al., 1995; Satoh, Mitsukawa et al., 2003; Meling, DueTonnessen et al., 2004; Fearon, 2005); microssomia hemifacial (Mccarthy,
Schreiber et al., 1992; Ortiz Monasterio, Molina et al., 1997) e disostose
mandibulofacial conhecida também por síndrome de Treacher Collins. Outrossim,
sua aplicação bem sucedida beneficia pacientes com hipoplasia maxilar
secundária a fendas oro-faciais (Polley e Figueroa, 1997; 1998; Figueroa, Polley
et al., 1999; Hierl e Hemprich, 1999; Harada, Baba et al., 2001; Figueroa, Polley
et al., 2004); recém-nascidos que apresentam problemas respiratórios obstrutivos
conforme os ocorridos nos portadores de seqüência de Pierre Robin e em outros
que possuem micrognatia (Denny, Talisman et al., 2001; Denny, 2004) e também
pacientes que apresentam defeitos ósseos amplos resultantes de ressecção de
tumores ou decorrentes de traumas. Mais recentemente a técnica começou a ser
aplicada para acelerar o movimento ortodôntico (Liou e Huang, 1998; Liou,
Figueroa et al., 2000); e na reconstrução de osso alveolar deficiente nas
dimensões vertical e transversa (Kinzinger, Janicke et al., 2003); além de
aumentar a circunferência do arco dental na maxila e na mandíbula (Guerrero,
Bell et al., 1997; Contasti, Guerrero et al., 2001) e promover o alcance do
nivelamento de dentes anquilosados em infra-oclusão (Alcan, 2006).
Molina e Ortiz Monastério (Molina, Ortiz Monasterio et al., 1998) foram os
pioneiros da utilização da DO para o avanço maxilar, com o auxílio da aplicação
de tração através de máscara facial e elásticos. Os resultados insatisfatórios
destes primeiros tratamentos motivaram então o desenvolvimento do aparelho
distrator externo rígido (RED).
Apresentação da técnica
O aparelho distrator externo rígido é composto por um halo externo fixado
ao crânio; parafusos cranianos de fixação, compostos por titânio e com parte
ativa de 45mm; uma haste vertical de fibra de carbono; dois ou quatro parafusos
distratores; duas ou quatro barras horizontais (de acordo com a quantidade de
parafusos distratores); fios de aço cirúrgicos (0.018”) e um splint intra-bucal
(Figura 2). O splint intraoral promove um ponto de ancoragem para o avanço
maxilar, e as demais estruturas permitem a conexão entre a dentição e o halo
externo. O splint intraoral é composto por um arco palatino, semelhante a um
arco lingual (0.036”) e um arco vestibular com mesma espessura de um aparelho
extra-oral (0.051”). Estes arcos são soldados aos anéis adaptados aos primeiros
molares permanentes ou aos segundos molares decíduos (Figura 3). Em alguns
casos pode-se optar pela utilização de coroas metálicas cimentadas aos
segundos molares decíduos, ato que confere maior estabilidade ao aparelho na
dentição decídua. Dois tubos retangulares mediais, soldados à porção anterior
do arco vestibular do splint (0.051”), são utilizados para ancorar os ganchos
conectores do splint que serão instalados após a cirurgia, no consultório,
juntamente com a haste vertical anterior de carbono, os parafusos distratores e
a(s) barra(s) horizontais. O splint será ligado aos parafusos distratores, montados
entre a haste vertical e as barras horizontais, através de fios cirúrgicos (0.018”)
(Polley e Figueroa, 1999).
O protocolo destinado ao tratamento da DO maxilar com este distrator
externo pode ou não incluir um alinhamento dentário ortodôntico pré-cirurgico,
dependendo do estágio evolutivo da dentição em que se encontra o paciente
portador de hipoplasia da maxila e fenda facial severa (Figuras 4A-I e 5A-F). Já a
fabricação do splint intra-oral é obrigatória, sendo o mesmo fixado aos dentes,
em consulta clínica que deixará o paciente pronto para a cirurgia. O início da
cirurgia é caracterizado pela implantação de parafusos ortodônticos ósseos entre
os ápices radiculares do incisivo lateral e canino superiores de ambos os lados,
seguida pela ligação destes ao splint com fio de aço cirúrgico, o que adiciona
segurança à estabilidade intra-oral. Em seguida realiza-se uma completa
osteotomia Le Fort I com disjunção pterigomaxilar.
A
maxila
não
é
fraturada
e
deslocada
para
baixo,
conforme
freqüentemente verificado durante a cirurgia ortognática convencional. No
entanto o cirurgião deverá assegurar-se da completa mobilidade do osso maxilar.
Existe a opção de incluir a base dos ossos malares e também o aspecto lateral
dos ossos nasais durante a osteotomia, o que possibilita um avanço significativo
das regiões nasal e infraorbital. Suturada a incisão, o halo externo é
seguramente fixado ao crânio utilizando-se os pinos cranianos específicos de
titânio. É imperativo o correto posicionamento dos pinos na parte mais espessa
entre os ossos temporal e parietal, normalmente entre 3 a 6cm acima do lóbulo
da orelha, em paralelo ou um pouco inclinado para cima, em relação ao Plano
Horizontal de Frankfurt (Figura 2). A haste vertical anterior, os parafusos
distratores e as barras horizontais somente serão instalados entre três a sete
dias após realizada a cirurgia (período de latência), sem desconforto para o
paciente e em ambiente clínico. Desta forma, não há interferência no trabalho do
anestesista durante a cirurgia. A dieta prescrita nas primeiras 24 horas póscirúrgicas é a líquida e, em progressão incorporada uma dieta pastosa.
A haste vertical é afastada anteriormente da face entre 3 a 5cm,
posicionada na linha média e paralelamente ao Plano Facial.
O protocolo de distração inclui um ritmo de ativação entre 1 a 2mm por
dia, dependendo da severidade da condição e da idade do paciente (nos
pacientes jovens pode não haver período de latência e o ritmo pode ser mais
acelerado). Um período aproximado de uma semana de distração é o suficiente
para a correção da maioria dos pacientes, quando então é iniciada a fase de
consolidação óssea, compreendida entre quatro a oito semanas. Há ocasiões em
que surge uma resistência ao avanço maxilar, no final da fase ativa da distração.
Nestas situações opta-se pela montagem de um segundo sistema distrator na
haste vertical. Providencia-se assim um sistema de tração, com dois sistemas
distratores, cada um apresentando dois parafusos para ativação (lado esquerdo
e direito), significantemente mais forte e capaz de ultrapassar qualquer
resistência dos tecidos moles.
Determinada a consolidação da maxila, segue-se para a remoção do halo
externo, das barras horizontais, dos parafusos distratores e dos fios cirúrgicos,
em ambiente clínico. É freqüentemente desnecessário anestesiar os pacientes
adolescentes e adultos, contrário ao que ocorre em crianças, nas quais é
aconselhável esta realização em centro cirúrgico e sob leve sedação. Em
seguida serão removidos os ganchos externos componentes do splint intra-oral e
orienta-se o paciente para o uso, apenas noturno, da máscara facial de Petit,
promovendo contenção. A máscara é usada com elásticos, por meio dos quais
se exerce uma força entre 400 a 500gf, durante seis a oito semanas, até a
notação clínica de estabilidade da maxila em sua nova posição, quando é
possível remover o splint intra-oral e o tratamento ortodôntico poderá ser iniciado
ou reiniciado.
Nos pacientes em que é planejado um avanço maxilar extremo, o clínico
poderá notar a mobilidade do osso maxilar em até 12 semanas após a remoção
do halo externo e da máscara facial. Caso a mobilidade da maxila seja
desconfortável, o cirurgião poderá decidir pela fixação de placas rígidas para o
aumento da estabilidade do osso maxilar. Interessa ressaltar que nos pacientes
em que há insuficiente consolidação da maxila, ocorre mobilidade óssea nos
planos vertical e transverso, e praticamente nenhuma tendência de movimento
anterior ou posterior.
Em casos de pacientes portadores de síndromes craniofaciais severas,
envolvendo importantes deficiências frontal, orbital e maxilar, o uso do aparelho
distrator externo rígido também promove melhoria desta condição. (Figuras 6A-G
e 7A-F)
A técnica de avanço da face média ao nível de monobloco segue passos
similares aos realizados nos pacientes com fenda. Inicia-se com o preparo
ortodôntico opcional e segue-se para a confecção do splint intra-oral. No
momento cirúrgico o splint é fixado ao osso maxilar através dos parafusos de
titânio. Realiza-se a osteotomia clássica para a separação em monobloco,
culminando com a completa mobilização do segmento esquelético. A fixação
rígida entre o osso frontal às protuberâncias supraorbitais é conduzida através da
instalação de três placas de titânio. Além disto, duas placas laterais são
destinadas à ancoragem dos parafusos para o futuro recebimento do pino de
tração superior que perfura e atravessa a pele ao nível das sobrancelhas (Figura
2). Após ancoragem dos pinos de tração, a incisão coronal é suturada e o
cirurgião posiciona o halo externo craniano. Nos casos com síndromes
craniofaciais antes tratados cirurgicamente, é importante fixar com cautela os
pinos cranianos, pois muitos pacientes possuem defeitos cranianos próprios da
condição ou derivados da(s) cirurgia(s) prévia(s). É importante que o halo seja
adequadamente ancorado em osso sólido. A parte anterior do halo é posicionada
entre 2 a 3cm a frente da fronte, estando o halo localizado paralelamente ou um
pouco inclinado para cima, em relação ao Plano Horizontal de Frankfurt, e entre
3 a 6cm acima do lóbulo da orelha. O paciente retornará entre cinco a sete dias
após a cirurgia e então será instalado, em ambiente clínico, o aparelho distrator
com dois sistemas de distração; um superior, ao nível supraorbital, através dos
pinos de tração; e um inferior, ao nível dentário, através dos ganchos externos
ligados com fios cirúrgicos ao splint intra-oral (Figura 2).
O protocolo de distração é similar ao aplicado em pacientes com fendas,
com ritmo de ativação entre 1 a 2mm diário, até o alcance da correção da
deformidade esquelética. Ocorrido isto, o halo externo é mantido ainda durante o
período de consolidação, compreendido aqui entre seis a 12 semanas. Nos
casos submetidos ao avanço em monobloco, é impossível utilizar uma máscara
facial como contenção; portanto é recomendado que o período de consolidação
seja mais longo do que o dos pacientes com fenda ou limitado até o momento
em que o clínico assegure a estabilidade do segmento esquelético, através dos
exames clínico, radiográfico e tomográfico.
DISCUSSÃO
A experiência permite revelar ser a técnica da distração osteogênica, com
o distrator externo rígido (RED), relativamente simples, previsível e estável ao
longo prazo (Figueroa e Polley, 1999; Figueroa, Polley et al., 2004).
Ao invés do avanço radical em monobloco realizado nas cirurgias
ortognáticas convencionais (de toda a face média e osso frontal), o segmento
será gradualmente avançado e evitar-se-á as principais desvantagens do rápido
avanço, quais sejam: o extravasamento do fluido cérebro espinhal; a criação de
um espaço intracraniano vulnerável à infecção; a necessidade de enxerto ósseo
volumoso e de fixação óssea (Bell, 2007). Em adição, existe limitação na
quantidade de avanço, ditada pelas restrições dos tecidos moles (Bell, 2007); o
tratamento radical requer transfusões sangüíneas (Meling, Due-Tonnessen et al.,
2004) e, por fim, questiona-se a estabilidade em um longo prazo (Bell, 2007). Em
contrapartida, as vantagens do avanço gradual do segmento em monobloco
incluem um avanço estável e previsível da face média; redução das
complicações, focalizando as infecções; redução das morbidades intra e pósoperatória; simplificação do procedimento; não requer enxerto ósseo e nem
tampouco a fixação rígida; o tempo cirúrgico é menor e também menor o risco da
necessidade de transfusão sangüínea, tudo isto resultante do uso dos princípios
da distração osteogênica.
Tanto os pacientes com fendas quanto os que apresentam síndromes,
experimentam estabilidade resultante do tratamento com os respectivos avanços
da maxila e da face média (Figueroa, Polley et al., 2004). A grande quantidade
de formação óssea na área pterigomaxilar é o acontecimento crucial que
favorece este prognóstico. Além do volume, o tipo de osso lamelar denso,
verificado ao exame histológico e radiográfico (Kusnoto, Figueroa et al., 2001;
Figueroa, Polley et al., 2004), fortalecem o prognóstico. Esta formação óssea
local também possibilita espaço adicional para a erupção dentária.
Existe também a possibilidade de conjunção entre o tratamento com o
RED e a cirurgia ortognática convencional, aplicada em casos nos quais somente
a técnica de distração seria insuficiente, a exemplo de alguns casos em que
ocorre limitação de movimento direcional da distração. O benefício de se
combinar estas duas técnicas abrange uma correção esquelética resultante
principalmente da técnica da distração, seguida por um refinamento do
posicionamento dos ossos e da oclusão, conseqüente da cirurgia ortognática.
O tratamento de pacientes portadores de hipoplasia maxilar e da face
média, dependentes da técnica da distração osteogênica, envolve ainda muitas
dúvidas técnicas e outras relacionadas à resposta individual ao tratamento. No
aspecto técnico, já há guias para a seleção dos principais casos a serem
tratados com a distração isolada, ou da sua combinação com a cirurgia
ortognática convencional. Outras questões são especificas à técnica da
distração, como a escolha entre o uso de distratores externos ou internos para as
diferentes situações. Os sistemas internos são mais sedutores, pois estão
confinados; no entanto, há limitações relacionadas à localização, adaptação e
grau de avanço. Outras considerações, ainda desafiadoras, incluem a duração
do período de consolidação. Sabe-se que existe relação direta à idade, já que
nos pacientes mais jovens este período é reduzido. Também se pode relacionar
diretamente a quantidade de avanço à duração do tempo ideal de consolidação,
o que poderá tornar a fase de consolidação muito longa e até impraticável. Desta
forma, é vital obter um relacionamento de cooperação entre clínicos e
pesquisadores para possibilitar a redução da fase de consolidação da técnica de
distração. O recente uso de proteínas morfogenéticas, fatores de crescimento e
ultrassom de baixa intensidade compõem o esforço científico para este destino
(Raschke, Bail et al., 1999; El-Bialy, Royston et al., 2002; Sant'anna, Leven et al.,
2005; Cheung e Zheng, 2006).
Ainda é também insuficiente o conhecimento sobre a resposta dos tecidos
moles ao movimento gradual do osso em que estão inseridos. Algumas destas
mudanças parecem mais favoráveis ao se utilizar a técnica da distração do que a
cirurgia ortognática convencional, a exemplo da melhora dos lábios e nariz em
conseqüência ao avanço maxilar (Wen-Ching Ko, Figueroa et al., 2000). E mais,
percebe-se uma resposta mais positiva dos tecidos velofaringeanos quando se
compara o avanço gradual e o radical (Ko, Figueroa et al., 1999; Guyette, Polley
et al., 2001).
CONCLUSÃO
A técnica da distração externa rígida para o avanço da maxila e da face
média, em pacientes que apresentam fendas, assim como para os portadores de
síndromes craniofaciais severas, mostra-se segura, previsível e estável. O
conhecimento clínico disponível para avaliação permite indicar a distração como
técnica de tratamento para condições que outrora eram desafiadoras com a
aplicação de técnicas cirúrgicas tradicionais. Contudo o uso das técnicas de
distração não exclui a possibilidade de combiná-las a técnicas cirúrgicas
tradicionais. Apesar dos benefícios bem reconhecidos da distração, há ainda
desafios para a sua adaptação clínica em pacientes com fendas e síndromes.
Isto inclui o desenvolvimento de novos aparelhos, a redução do período de
consolidação e o entendimento da resposta dos tecidos moles à distração
gradual.
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Lista de Legendas
Figura 1 – (A) reconstrução tridimensional da face de um paciente portador de
síndrome de Crouzon. Notar acentuadas exoftalmia e hipoplasia da face média.
(B) tomografia computadorizada com vistas lateral direita, frontal e lateral
esquerda. Notar hipoplasia severa da face média, com acentuada retrusão e
atresia maxilar, mordida aberta anterior, mordida cruzada posterior bilateral
lingual e apinhamento severo dos dentes permanentes.
Figura 2 - Peças componentes do aparelho distrator externo rígido (RED) (a) halo
externo craniano; (b) parafusos de titânio para fixação; (c) haste vertical anterior
de carbono; (d) parafusos distratores; (e) barras horizontas; (f) fios de aço
cirúrgicos (0.018”); (g) ganchos externos conectados ao splint intra-oral;
Figura 3 – (A) Splint intra-oral com os componentes (a) Tubo 0.051” + solda; (b)
arco palatino 0.036”; (c) gancho externo 0.051”; (d) anel ortodôntico; (e) arco
vestibular 0.051”; (f). (B) - Splint confeccionado a partir de arco extra-bucal pré
fabricado 0.051”. Observe reforço soldado à parte anterior externa para dar maior
estabilidade à peça.
Figura 4 – (A-C) Fotografias faciais de um adolescente portador de hipolasia
maxilar conseqüente de fenda labial e palatina; após cirurgia reparadora prévia.
(D-E) Paciente com o aparelho distrator externo rígido instalado, após osteotomia
Le Fort I. (F-H) Notar melhora na harmonia facial com o avanço maxilar e
correção da retrusão do lábio superior.
Figura 5 – Fotografias intra-orais do paciente mostrado na figura 4; antes (A-C) e
depois (D-F) do avanço maxilar com o RED e tratamento ortodôntico. Notar
correção da mordida cruzada anterior, manutenção do espaço correspondente
ao dente 12 ausente e resultante da reparação prévia à distração; substituição do
dente 23 no local do dente 22 ausente; fechamento dos espaços e obtenção de
oclusão satisfatória.
Figura 6- (A-C) Fotografias faciais de um adolescente portador de síndrome de
Crouzon, com hipolasia maxilar e da face média, após cirurgia reparadora prévia
na infância. Notar cicatriz bilateral no couro cabeludo. (D-E) Paciente com o
aparelho distrator externo rígido instalado, após osteotomia para avanço em
monobloco. Notar os quatro pinos de tração, dois na altura da sobrancelha e os
outros dois ligados aos ganchos conectores do splint intra-oral, com todos os
seus fios conectores. (F-H) Notar melhora na harmonia facial com o avanço
maxilar e da face média.
Figura 7 – Fotografias intra-orais do paciente mostrado na figura 6; antes (A-C) e
depois (D-F) do avanço maxilar e da face média com o RED. Notar correção da
mordida cruzada anterior e fechamento da mordida aberta anterior. O paciente
receberá tratamento ortodôntico.
Lista de Figuras
Figura 1
Figura 2
d
a
b
c
f
g
e
f
e
d
Figuras 3A e 3B.
Figuras 4A, 4B, 4C, 4D, 4E, 4F, 4G, 4H, 4I.
A
B
C
D
E
F
G
H
I
Figuras 5A, 5B, 5C, 5D, 5E, 5F.
A
B
C
D
E
F
Figuras 6A, 6B, 6C, 6D, 6E, 6F, 6G.
A
C
B
D
F
E
G
Figuras 7A, 7B, 7C, 7D, 7E, 7F.
Evaluation of maxillary permanent molars in patients with craniosynostosis
after monobloc osteotomy and midface advancement with rigid external
distraction (RED)
Adriana de A. Cury-Saramago DDS, MS1, Eduardo F. Sant’Anna, DDS, MS,
PhD2,3, Alvaro A. Figueroa, DDS, MS4, John W. Polley, MD4
1 PhD Fellow, Department of Orthodontics, School of Dentistry, Federal University
of Rio de Janeiro, Brazil
2 Post-Doc Fellow, Department of Anatomy and Cell Biology and Rush
Craniofacial Center, Rush University Medical Center, Chicago, Illinois
3 Associate Professor, Department of Orthodontics, School of Dentistry, Federal
University of Rio de Janeiro, Brazil
4 Co-Director, Rush Craniofacial Center, Chicago, Illinois
Address for correspondence: Alvaro A. Figueroa, DDS, MS, Rush Craniofacial
Center, 1725 W. Harrison St, Suite 425, Prof BLDG I, Chicago, Illinois 60612; fax,
(312) 563-2514; phone: 312-563-3000; e-mail, [email protected]
Acknowledgments: Dr. Sant’Anna and Cury-Saramago are recipients of
scholarships from Capes Agency and FAPERJ, Brazil.
Abstract
Objective and Design: The aim of this retrospective study was to analyze changes
on the maxillary permanent molars after monobloc advancement with rigid external
distraction (RED).
Setting: University Hospital based Craniofacial Center.
Patients: Fourteen patients, 4 on primary, 7 on mixed and 3 on permanent
dentition who underwent monobloc advancement with RED. After a latency period
of 6 days, distraction was carried out for an average 18 days.
Main outcome Measures: Lateral cephalometric radiographs were taken before
surgery (T1) and an average of 3.72 months after the removal of the distractor
(T2). Panoramic radiographs were taken at T1, T2 and T3 (an average of 14.87
months after RED removal), to search for: surgical tooth trauma; arrested
crown/root development; impaction; tooth germ displacement; dilacerations and
other possible dental abnormalities. The permanent maxillary molars vertical and
horizontal displacements as well as their angulations before and after surgery
were evaluated.
Statistics: A paired t test was used to analyze significant changes in molar position
after distraction.
Results and conclusions: Distraction created posterior arch length with significant
horizontal forward movement of the first and second molars (p<0.05) with minimal
vertical displacement (p>0.05). The procedure disrupted the development of one
of the first molars, three of the second molars and two of the third molars. An
increased incidence of molar damage occurred in patients operated on during the
primary dentition. Careful surgical technique during pterygomaxillary dysjunction
especially in young children, and long-term radiographic follow-up of maxillary
molars is strongly recommended.
Key words: monobloc osteotomy, midface advancement, rigid external distraction,
molar development.
Introduction
Children with craniofacial malformations present a wide spectrum of
problems and should be treated by an interdisciplinary team. Among the different
craniosynostosis syndromes described the best known are Apert, Pfiffer and
Crouzon
syndromes.
The
premature
closure
of
craniofacial
sutures
in
craniosynostosis syndromes may constitute a serious clinical problem warranting
surgical intervention in infancy to avert pathological effects on brain and eye
development and prevent respiratory, feeding and speech problems usually seen
in patients with craniofacial synostosis.
Monobloc advancement has been used for correction of midface deficiency
in craniofacial syndromes (Ortiz-Monasterio, Fuente del Campo et al. 1978; OrtizMonasterio and Fuente-del-Campo 1979). This procedure as well as the Le Fort III
osteotomy has been associated with molar tooth damage in the tuberosity region.
Disruption of a normal tooth bud at any stage of development may have a
significant effect on its final form and function, as a component of the masticatory
system (Santiago, Grayson et al. 2005). Recently, monobloc advancement utilizing
rigid external distraction (RED) has been successfully used for the correction of
severe midface deficiency in cleft and craniofacial syndromes (Figueroa and
Polley 2007; Figueroa, Polley et al. 2001; Jensen, McCarthy et al. 2007; Polley
and Figueroa 1998; Polley, Figueroa et al. 1995; Satoh, Mitsukawa et al. 2003). In
theory, the gradual nature of this process and the deposition of viable bone in the
pterygomaxillary region could have less deleterious effect and facilitate the
eruption of the permanent molars. However, the effect of monobloc distraction on
posterior maxillary teeth is unknown. Therefore, the purpose of this retrospective
radiographic study is to analyze the effect of the monobloc osteotomy, as well as
the advancement with rigid external distraction (RED) on erupted and non-erupted
maxillary permanent molars.
Methods
Fourteen patients who underwent monobloc advancement with a rigid external
distraction device (RED) were included in this study. There were ten females and
four males, ten of them with Crouzon, two with Pfeiffer and two with Apert
syndromes. Eight of the 14 patients had a previous failed attempt to advance the
midface by traditional monobloc advancement at other institutions.
All patients had a maxillary intra oral stainless steel wire splint with removable
external traction hooks prepared prior to surgery and attached to either the second
primary molars or the first permanent molars through orthodontic bands (Figueroa
and Polley 2006a, 2006b). In addition at surgery the splint was further secured
with circumdental wires around the maxillary primary or permanent canines. All
patients had complete mobilization of the monobloc segment through a coronal
incision and careful pterygomaxillary disjunction with an intraoral Le Fort I
approach. No attempt was done to advance the osteotomized segment intra
operatively. After a latency period of five to seven days, distraction was
commenced at the rate of 1-1.5 mm per day. Subsequent to skeletal correction,
the halo was left in place an average of six weeks. No major peri or post-operative
complications were observed in this group of patients.
The patients were subdivided into three groups according to their age and dental
development to allow better understanding and comparison of the data. Three
patients were in the primary (4.15 to 5.31 years of age), eight in the mixed (6.0 to
10.83 years of age) and three in the permanent dentition stage (14.25 to 21.49
years of age).
Panoramic radiographic analysis
Panoramic radiographs were taken before surgery (T1), and 3.72 (T2) and 14.87
months (T3) after removal of the external distractor device. The radiographs were
utilized to search for (1) surgical tooth trauma; (2) arrested crown/root
development; (3) impaction; (4) tooth germ displacement; (5) dilacerations and (6)
other possible dental abnormalities. The different stages of normal crown and root
development were evaluated (Fig.1) (Nolla 1960) to determine developmental
arrest during the follow-up period.
Lateral cephalometric radiographic analysis
Lateral cephalometric analysis was performed with radiographs taken before
surgery (T1) and 3.72 month average after distraction (T2). For each subject, two
lateral cephalograms were traced (T1 and T2) by hand on acetate paper by the
same examiner. Cephalometric analysis was utilized to measure the horizontal
and vertical displacement of the first and second molars as well as their axial
inclination before (T1) and after distraction (T2).
Seven cephalometric anatomic landmarks were used for the cephalometric
analysis: (OP) Opisthion: defined as the most posterior point on the posterior
margin of the foramen magnum (Miyashita 1996); (BA) Basion: defined as the
most inferior point on the anterior margin of the foramen magnum (Miyashita
1996); (S) Sella; (M1) upper 1st molar distal end; (M1’) upper 1st molar mesio
buccal cusp most inferior point; (M2) upper 2nd molar distal end; (M2’) upper 2nd
molar mesio buccal cusp most inferior point (Fig.2). Op, BA and S were the
landmarks used to draw Horizontal (H) and Vertical (V) reference lines. The V line
went perpendicular to the H line through S (Fig.2).
To analyze the molar vertical displacement after monobloc advancement, lines
from the most anterior and occlusal point of the mesio buccal cusp on the upper
1st and 2nd (M1’ and M2’) molars perpendicular to the H reference line were
traced to measure the vertical change in mm before (T1) and after distraction (T2)
(Fig.3).
To analyze the molar horizontal displacement, lines from the distal end of the 1st
and 2nd (M1 and M2) molars perpendicular to the V reference line were traced to
measure the horizontal change in mm before (T1) and after distraction (T2) (Fig.3).
The molar angular axial inclination was also evaluated by tracing a line through the
long axis of 1st and 2nd molars in relation to the Horizontal reference line (Fig.4).
Descriptive statistical analyses with paired t test (p<0.05) were utilized to analyze
the data.
Results
Panoramic radiographic analysis:
Of all the first permanent molars evaluated on patients operated in the primary or
mixed dentition (#24), 14 advanced one developmental stage during follow-up. It
could be observed during the period of this study that one first permanent molar
had arrest of crown/root development. Of all the first molars available in the
sample (#24), one (4.1%) became impacted and was not erupting into its expected
position (Fig.7).
Of the second permanent molars on patients operated in the primary or mixed
dentition (#17), 13 advanced one developmental stage (Fig.5) and one may have
arrested crown/root development (Fig.6) but longer follow-up is required. There
were 3 (23.5%) unerupted second permanent molars that were disturbed after
surgery (T2). These occurred in 2 patients who averaged 4.58 years and were on
primary dentition at the time of surgery.
After distraction, inter-dental spaces could be seen in-between permanent molars
in most patients operated in the primary and mixed (Fig.8).
It was possible to evaluate only 5 third molars. Two had extreme tooth germ
displacement. One had anterior and one had posterior or distal movement (Fig.8).
Three third molars tooth germs were completely disrupted.
Cephalometric radiographic analysis:
Molar horizontal and vertical displacements: The changes in molar horizontal and
vertical position are shown in TABLE 1.
First and second molars axial Inclination: The axial inclination of the first and
second molars relative to the horizontal reference plane increased by 3 and 18
degrees respectively (p>0.05). Third molars were not cephalometric evaluated due
to small sample size (#5).
Discussion
Before the introduction of distraction osteogenesis, most patients with
severe craniofacial synostosis were treated with either a monobloc or a Le Fort III
advancement. The potential disadvantage of this approach is that it requires an
acute advancement of the bone segment with increased risk for infection,
morbidity and the need for bone grafting and rigid fixation for stabilization The
acute advancement, the placement of bone grafts and rigid fixation could increase
the risk for tissue disruption around the pterygomaxillary region that could lead to
dental damage, especially those molars that are unerupted and in close proximity
to the area of the required pterygomaxillary disjunction. Midface distraction
osteogenesis after complete monobloc osteotomy allows for gradual and
controlled advancement, with less disruption or need for secondary surgical
manipulation
of
the
osteotomized
segment.
Advancement
and
extreme
mobilization of the bone segment is not required in the operating room, eliminating
the need to use disimpaction forceps, which may have a traumatic effect on the
maxillary tuberosity and the developing molars contained within it. In this study,
changes on the maxillary permanent molars after monobloc advancement with
RED were analyzed. Our goal was to investigate if monobloc advancement with
RED was a safer surgical protocol concerning preservation and integrity of the
maxillary molars, than that reported for conventional Le Fort III and monobloc
advancements (Jensen, McCarthy et al. 2007; Santiago, Grayson et al. 2005).
Of the 14 patients evaluated in this study, 8 had previous conventional
attempt to midface advancement elsewhere prior to distraction osteogenesis.
Therefore some of these patients were already missing teeth or had some form of
surgical dental injury. In this investigation only viable teeth prior to the distraction
process were analyzed (24 first permanent molars, 17 second permanent molars
and 5 third molars). Therefore, it should be recognized that the amount of teeth
does not correspond to the expected number of teeth if some of the patients had
not been previously operated. In addition, third molars buds were not yet
developed or visible in 6 patients in primary and mixed dentition at the time of the
first evaluation before surgery.
Follow up panoramic radiographs (T2 and T3) ranged from 3.72 (T2) to
14.87 months. The dental development in deciduous and mixed dentition was
studied for any disruptions in development. It was observed that 14 out of 24 first
permanent molars and 13 out of 17 permanent second molars advanced at least
one developmental stage during the period of the study. It should be noted that
most of the first molars, were fully developed at the time of surgery (Fig.5) and
kept their integrity during the follow-up period. Only one first molar out of 24 had
arrested crown and root development which corresponds to 4.1% out of 24 teeth.
From the 17 second molars analyzed, 3 had developmental disruption after the
monobloc advancement with RED. One had sings of arrested crown and root
development (Fig.6). In the near future if damage of this tooth is confirmed, 23.5%
of permanent second molars viable teeth were affected by surgery and or
distraction. This data should be carefully interpreted as 11 second molars were
missing prior to the monobloc distraction surgery. Santiago et al. (2005) found
that early Le Fort III (around 5 years of age) did not affect first molars eruption in
most cases, however, eruption pattern of 82% of the second permanent molars
was compromised or disrupted. An obvious clinical improvement is noted when
distraction was utilized over the traditional acute advancement. In our sample only
24% of the second molars had post-operative eruption and/or developmental
alterations. Although the surgery protocol improved with distraction, refinements
are still needed to preserve the integrity of the dentition especially when surgery is
performed in deciduous or early mixed dentition. Surgeons need to carefully
complete the pterygomaxillary dysjunction and in certain instances assist
themselves with endoscopic techniques.
This study is in accordance to that of Santiago et al. (2005) where surgical
disruption of the teeth occurred mainly in patients under 5 years of age. On the
other hand, the observed changes in the second molars may not be totally related
to surgical trauma, but to the rapid creation of space. Developing teeth, especially
those in stage 2 of development (Fig.1), in which there is minimal root formation,
are susceptible to rotation inside the bony dental crypt after new and rapid arch
length development.
In addition, the observed alterations in second molar
development might have been less if all of the patients had not undergone
previous attempt for midface advancement with traditional approaches. In this
sample 8 of the 14 patients had previous failed traditional midface advancement
surgery. The chances for unaffected second molar development after just midface
advancement with distraction are likely to be better as it is a less traumatic
procedure than traditional acute midface advancement.
The impaction observed in one first permanent molar (Fig.7) could be
interpreted as a condition exacerbated by surgery and distraction and not the only
cause of it. Dental development in craniosynostosis children is nearly always
abnormal. The constricted arch makes crowding of maxillary teeth very common,
and ectopic eruption of maxillary first molars can occur in up to 47% of Crouzon
patients (Gorlin, M. Michael Cohen et al. 2001). Most patients analyzed had no
third molars either because of their young age or due to previous surgery. Of the
third molars evaluated one had an extreme superior and posterior displacement
and the other had a severe anterior rotation (Fig.8). Three had surgical tooth
trauma and had complete disruption of the dental germ. Damage of the third
molars will continue to be common after monobloc osteotomy due to its crowded
position in the most posterior region of the maxillary tuberosity. Although reported
in this study, damage to the maxillary third molars is not considered clinically
relevant since most of these teeth need to be extracted at the time or after
orthodontic treatment.
Patients with craniofacial synostosis have severe maxillary hypoplasia and
lack of space for the eruption of the most posterior teeth. Monobloc distraction
results in gradual maxillary bone lengthening. In this study bone formed in the
posterior aspect of the tuberosity and sufficient space was created for the eruption
of the first and second molars. The space created could be confirmed by the
horizontal average displacement of 10.37 mm (p< 0.05) for first permanent molars
and 11.81 mm (p< 0.05) for second permanent molars. The vertical displacement
of 2.87 and 4.38 mm of the first and the second permanent molars respectively
were not significant (p> 0.05) and it is a reflection of vertical control of the
monobloc segment with the RED technique. Previously we have reported on the
controlled forward and downward advancement of the whole monobloc segment
without creation of an open bite (Figueroa, Polley et al. 2004; Polley and Figueroa
2003). Jensen et al., reported a counter clock rotation of the Le Fort III midface
segment. The reason for this unfavorable rotation was due to the pull force applied
along the inferior aspect of the Le Fort III segment with the nasofrontal junction
acting as a pivot for the skeletal rotation (Jensen, McCarthy et al. 2007) This
resulted in lack of vector control and creation of iatrogenic open bite. Other
authors (Fearon 2001; Havlik, Seelinger et al. 2004) have reported on this problem
and developed various techniques to control this unfavorable rotation. The
monobloc advancement with RED with four external points of pull, two superior
(supraorbital) and two inferior (attached to a tooth borne intra-oral splint with
external traction hooks) as developed by the authors (Figueroa and Polley 2006a,
2006b; Figueroa and Polley 2007; Figueroa, Polley et al. 2001; Polley and
Figueroa 1998; Polley, Figueroa et al. 1995) permits excellent horizontal and
vertical control throughout the distraction process. This horizontal and vertical
control over the mobilized large skeletal segment is one of the main reasons why
the authors prefer the monobloc osteotomy to the Le Fort III osteotomy.
Although changes in the axial inclinations of the permanent molars were not
statistically significant, the average 3 and 18 degree change in the axial inclination
of the first and second molars respectively were favorable and clinically relevant.
As observed in the cephalometric radiographs, those teeth developed in a more
upright and normal position. Spaces created in-between the molars after
distraction could also be observed in the panoramic radiographs indicating
creation of arch length necessary for a normal eruption pattern of the permanent
molars (Fig.8). Furthermore, the eruption process of the permanent molars
contributes to the creation of posterior bone and may further enhance the stability
of the monobloc procedure (Figueroa, Polley et al. 2004).
Although the spaces detected may benefit the eruption of the permanent
molars, future investigations could answer if those spaces could benefit the teeth
in the middle segment (premolars and permanent canines) where crowding is
severe and premolar extraction or transverse expansion is frequently required to
relieve middle and anterior arch crowding. The long-term effects of monobloc
distraction on the maxillary molars needs further investigation with longer follow-up
and a larger sample of patients, especially those in whom only distraction surgery
is performed in infancy or in the primary or mixed dentition stages. As distraction
has become the treatment of choice over traditional monobloc and Le Fort III
advancements in most centers around the world, obtaining larger patient samples
without previous surgical damage might be quite feasible in the near future.
Conclusions
Monobloc advancement with RED did not damage the development of the
first permanent molars and affected in various ways 23.5% of the developing and
unerupted second permanent molars in the tuberosity region. Severe tooth
damage usually occurred in younger patients in the primary dentition under 6
years of age. Radiographic follow-up of maxillary molars is recommended after
monobloc distraction.
Distraction
created
posterior
spaces
with
significant
horizontal
forward
displacement of the second and first permanent molars allowing these teeth to
clinically improve their axial inclination and eruption. In addition the maxillary
molars were carried forward within the advanced monobloc segment with minimal
vertical change. The observations from this study indicate that monobloc
advancement with RED causes significantly less damage to the unerupted first
and second maxillary molars than conventional surgery. Surgeons must exercise
extreme caution when performing pterygomaxillary disjunction to avoid direct
damage to the developing maxillary molars, especially in younger patients.
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List of figure legends
Fig. 1 Different stages of normal crown and root development modified from Nolla
(Nolla 1960).
Stage 5 - fully developed root
Stage 4 - partially developed root (> 2/3)
Stage 3 - partially developed root (2/3 a 1/2)
Stage 2 - fully developed crown
Stage 1- partially developed crown
Fig. 2 Cephalometric ladmark; OP, BA, S, M1, M1’, M2, M2’. Horizontal (H) and
vertical (V) reference lines.
Fig. 3 Measurement of vertical and horizontal displacement of the first and second
permanent molar; (a) before and (b) after distraction follow-up.
Fig. 4 Measurement of first and second permanent molar axial inclination; (a)
before and (b) after distraction follow-up.
Fig. 5 Follow-up of crown and root development. Advancement in one
developmental stage of a second permanent molar in a 10 year old patient. (a)
before and (b) after 7 months.
Fig. 6 Example of second permanent molar arrestment crown development during
the follow-up period. (a) After surgery, (b) 4 months and (c) 8 months.
Fig. 7 Impacted first molar (white arrow) and a second molar extreme
displacement (black arrow).
Fig. 8 Spaces created in-between molars. (a) Before surgery and (b) after
distraction (white arrows). Extreme third molars germs displacement. Dashed
arrows (a) before surgery and (b) after distraction (black arrows).
TABLE 1
Molars
Horizontal
(mm)
First (M1)
10.37**
Second (M2)
11.81**
*p>0.05 **p<0.05
Vertical (mm)
2.87*
4.38*
List of figures
Figure 1
Figure 2
Figure 3a
Figure 3b
Figure 4a
Figure 4b
Figure 5a
Figure 5b
Figure 6a
Figure 6b
Figure 6c
Figure 7
Figure 8a
Figure 8b
Combined maxillary and mandibular distraction osteogenesis (DO)
in patients with hemifacial microsomia (HFM)
Adriana de A. Cury-Saramago, DDS, MSa
Eduardo F. Sant’Anna, DDS, MSb,c
Mônica T. de Souza Araújo, DDS, MSb
John W. Polley, MDd
Alvaro A. Figueroa , DDS, MSd
a PhD Fellow Department of Orthodontics, Federal University of Rio de Janeiro
School of Dentistry, Rio de Janeiro, Brazil
b Associate Professor Department of Orthodontics, Federal University of Rio de
Janeiro School of Dentistry, Rio de Janeiro, Brazil
c Post Doc Fellow Department of Anatomy of Rush University Medical Center / Rush
Craniofacial Center
d Co-Director - Rush Craniofacial Center / Department of Plastic and Reconstructive
Surgery, Rush University Medical Center, Chicago, Illinois
Address for correspondence: Alvaro A. Figueroa, DDS, MS, Rush Craniofacial
Center, Rush University Medical Center, 1725 W. Harrison St, Suite 425, Prof BLDG
I, Chicago, Ilinois 60612; fax, 312-563-2514; phone: 312-563-3000; e-mail,
[email protected]
ABSTRACT:
This is a retrospective and descriptive study to determine skeletal and soft tissue changes
after simultaneous maxillary and mandibular distraction on severe HFM patients. Eigth
patients with facial asymmetry associated to HFM (M=4; F=4; Mean age 13yrs 2mos)
underwent unilateral combined maxillary and mandibular distraction. A complete Le Fort I
maxillary osteotomy and a unilateral horizontal mandibular ramus osteotomy were
performed, and an intraoral distractor was placed vertically on the mandibular ramus. After
a latency period of 7 days, distraction was performed at a rate of 0.5mm activation twice a
day for an average of 22 days. The maxilla and mandible were together through
intermaxillary wire fixation during distraction with a consolidation period of 4-6 weeks. All
patients had antero-posterior (AP) x-rays and clinical photographs taken before and after
distraction. AP cephalometric analyses were used to assess facial asymmetry before and
after treatment. A frontal photographic analysis was also conducted. Vertical skeletal
asymmetry improved in all patients in AP analyses as demonstrated by the decrease of the
nasal floor (6.28o p=0.004), the occlusal (8.28o p=0.003), and the gonial plane angle (8.42o
p=0.035), respectively to the original measurements. The ratio of affected/non-affected
ramus height improved from 78.12% to 93.06% (p=0.027) and the gonial height from
65.85% to 86.61%(p=0.042). These findings demonstrated more parallelism among the
horizontal planes and an increase of the ramus height. The frontal photographic analyses
revealed that the chin position (p=0.004) moved to the non-affected side and the nasal
plane (p=0.005) improved. Combined maxillary and mandibular distraction improved facial
balance and symmetry while maintaining the patient’s preexisting functional dental
occlusion. However, due to the severity of the patient sample, ideal results were not
achieved and additional distraction and/or orthognatic surgical procedures will be required
in 6 of the 8 patients.
Keywords: maxillary and mandibular distraction, hemifacial microsomia, asymmetry.
INTRODUCTION
HFM is the second most common facial birth defect after cleft lip and palate
(Kaban, Mulliken et al., 1981; Murray, Kaban et al., 1984; Molina e Ortiz
Monasterio, 1995) and occurs from 1:3500 (Poswillo, 1974) to 1:5600 (Grabb,
1965) live births. The term hemifacial microsomia (HFM) refers to a variable,
progressive, and asymmetric congenital craniofacial deformity (Kearns, Padwa et
al., 2000). It has been recognized that HFM can be part of a broader and variable
phenotypic spectrum known as oculoauriculovertebral dysplasia (Gorlin, M.
Michael Cohen et al., 2001) but always involves mandible and ear malformations
(Chow, Lee et al., 2008) (Gorlin, M. Michael Cohen et al., 2001). In this group of
hipoplasias the mandibular deficiency may be associated with microtia,
macrostomia, facial asymmetry and deviation of the chin to the affected side. The
unilateral deficiency in mandibular growth alters symmetrical vertical growth of the
maxilla and may also alter the position of the orbit (Molina e Ortiz Monasterio,
1995). In this way, the lower half of one side of the face is underdeveloped,
including the skeletal, neural, muscular and the soft tissues envelope of the first
and the second branchial arches (Troulis, 2006). The skeletal deformities of HFM
are classified according to the anatomy of the mandibular ramus and TMJ
(Figueroa e Pruzansky, 1982); (Murray, Kaban et al., 1984). A type I skeletal
deformity consists of a normally shaped but small mandible and TMJ with all
structures present. A type II consists of a small and abnormally shaped mandibular
ramus and TMJ. Type III HFM patient’s shows a complete absence of the
mandibular ramus and TMJ.
Facial asymmetry is one of the main indications for orthognathic surgery.
Conventionally, skeletal malformations are corrected using autogenous bone
grafts to increase the volume and size of hypoplastic bone (Yamauchi e
Takahashi, 2006). Recently, in patients with hemifacial microsomia, distraction
osteogenesis has become an acceptable treatment modality for correcting facial
asymmetry (Chow, Lee et al., 2008).
Mandibular elongation by gradual distraction can be done at any age and
this is one of the main advantages of the DO (Ortiz Monasterio, Molina et al.,
1997). However, changes in mandibular shape result in severe alterations in
dental occlusion, open bite on the affected side and normally requires complex
orthodontic treatment over a long period. In children, with mild asymmetry, the
maxillary position and occlusal relationship can be managed postoperatively, such
as by using a bite block or elastics on the affected side and overcorrection
(Jansma, Bierman et al., 2004). In adult patients, in the maxillomandibular
complex, it is difficult to acquire facial symmetry and satisfactory occlusion.
To avoid this problem, combined maxillary and mandibular distraction was
introduced by Ortiz Monasterio, Molina et al. An incomplete Le Fort I is done
simultaneously with mandibular corticotomy and combined maxillofacial distraction
is initiated after intermaxillary fixation with wires (Ortiz Monasterio, Molina et al.,
1997). The procedure is indicated in hemifacial microsomia types I and II when, at
least, a small ascending ramus is present (Ortiz Monasterio, Molina et al., 1997).
The purpose of this study was to determine skeletal and soft tissue changes
after simultaneous maxillary and mandibular distraction of 8 hemifacial microsomia
patients.
PATIENTS AND METHODS
Eight type II hemifacial microssomia patients (four male and four female)
with a mean age 13 years 2 months underwent combined maxillary and
mandibular distraction (Figueroa e Pruzansky, 1982) at Rush Craniofacial Center,
Chicago, Illinois. All patients had antero-posterior (AP) x-rays and clinical
photographs taken before and after distraction in a standard manner. Facial
asymmetry was measured with anteroposterior (AP) cephalometrics and soft
tissue frontal analysis. Radiographs and photographs were hand traced by the
same investigator. Each measurement was repeated three times, and the mean
was recorded for data comparison. The reproducibility of measurements was
determined by Dahlberg’s double determination method.
Surgical Procedures
Under general anesthesia with nasotracheal intubation, an incision was
made along the upper buccal sulcus and was extended to the first molar on both
sides. By subperiosteal dissection, the anterior and lateral aspects of the maxilla
were exposed to the level of the pterygomaxillary junction. The nasal spine was
exposed, and the subperiosteal undermining was extended along the floor and the
lateral walls of the nose.
With a reciprocating saw, a complete horizontal Le Fort I osteotomy was
made on the maxilla at the level of the nasal floor. In contrast to the original OrtizMonasterio method (Ortiz Monasterio, Molina et al., 1997), the pterigomaxillary
junction was freed with a curved chisel on both side, and not only on the affected
side. Rowe forceps were used to assess the completeness of the osteotomy, but
no attempt was made to mobilize the midface. The non-affected maxilla side was
secured with a surgical wire, as a hinge that acted as pivot point where the maxilla
affected side rotated (Figure IA and IB).
Access to the body of the mandible, for the required mandibular osteotomy
and placement of the distractor, was obtained through a 5 cm intraoral incision
through the inferior buccal sulcus on the affected mandibular side at the level of
the ascending ramus. The periosteum was elevated, exposing the bone from its
anterior edge behind the last molar to the gonial angle and the surrounding area.
The planned bone cut was marked and partially completed with a reciprocating
saw with an appropriate size blade. The orientation of the line of the corticotomy
and the position of the expander device determined the direction of distraction.
Care was taken to avoid tooth buds, as well as the inferior alveolar neurovascular
bundle. Semi-buried distraction devices (KLS L.P. Zurich Distractor, Cloverleaf
Plate, 15 mm, Martin - Jacksonville, Florida) was positioned adjacent to the bone
in the planned direction and were fixed to the mandible using self-tapping 1.5 wide
and 5-7 mm long screws to secure the footplates of the device above and below
the line of osteotomy. The activating arm, from the semi-buried device, was placed
externally through a small incision posterior to the mandibular angle and not
intraorally. The osteotomy was than verified by opening the distractor. Before
wound closure, the device was deactivated again. The wound was closed in layers
with absorbable sutures in the deep layers and nylon skin sutures in an interrupted
fashion. Rigid intermaxillary fixation using soft wires was performed.
The extent of the bone elongation, as well as the vector of the distraction
forces, was determined according to the severity of the deformity. The mandible
was maintained in fixation for 7 days (latency period) after the surgery and the
nylon sutures were removed. Following this period, the device was lengthened
serially 0.5 mm per day, twice a day, for 22 consecutive days by turning the bolt at
the end of the device. Activation of the mandibular distractor resulted in both
vertical and horizontal elongation of the mandibular affected ramus and maxilla.
The patient’s original occlusion was preserved through intermaxillary wire fixation
during distraction. After 22 days, during the consolidation period of 4-6 weeks,
wires were replaced with the use of 5/16” heavy elastic. The distraction device and
pin were left in place for 6 months.
Cephalometric AP Analysis
Seven bilateral and five unilateral hard tissue landmarks were identified in
the anteroposterior cephalograms:
Bilateral
Lo (Latero-orbitale), point of intersection between the lateral orbital contour
and linea innominata; Co (Condillion), external lateral marginal portion of the
condilar head; NF (Nasal cavity at wide point), lateral most point on inside surface
of the bony nasal cavity – Robert M. Ricketts - 1989; J (Jugal process), point on
the jugal process of the maxilla at a crossing with the tuberosity of the maxilla Robert M. Ricketts - 1989; um (Maxillary molar), the most prominent lateral point
on the buccal surface of the second deciduous or first maxillary permanent molars
- Athanasios E. Athanasiou 1992; lm (mandibular molar), the most prominent
lateral point on the buccal surface of the second deciduous or first mandibular
permanent molars - Athanasios E. Athanasiou 1992; Go (Gonion) (Miyashita,
1996).
Unilateral
CG (Crista galli), neck of crista galli, most constricted point of the projection
of the perpendicular lamina of the ethmoid (almost at the level of planum) - Viken
Sassouni 1960; tns (Top of the nasal septum), the highest point onto the superior
aspect of the nasal septum – Athanasios E. Athanasiou 1992; ANS (Anterior nasal
spine), tip of anterior nasal spine just below the nasal cavity and above the hard
palate – Carl F. Gugino 1977; isf (Incision superior frontale), the midpoint between
the maxillary central at the level of the incisal edges - Athanasios E. Athanasiou
1992; Me (Menton) (Miyashita, 1996).
Two reference lines were drawn: HL (horizontal line), line connecting the
right latero-orbitale to the left latero-orbitale points and VL (vertical line), line
perpendicular to the horizontal line through crista galli.
Five vertical and 3 horizontal angle measurements were traced in the
anteroposterior cephalograms (Figure II):
5 vertical angle measurements:
HL-CoCo (bicondilar angle plane), angle between the horizontal reference
line and the bicondilar plane; HL-NFNF (nasal floor angle plane), angle between
the horizontal reference line and the nasal floor plane; HL-JJ (maxillary jugal angle
plane), angle between the horizontal reference line and the maxillary jugal; HL-ocl
(occlusal angle plane), angle between the horizontal reference line and the
occlusal plane; HL-GoGo (gonial angle plane), angle between the horizontal
reference line and the gonial plane.
3 horizontal angle measurements:
VL-isf (superior midline), angle between the vertical reference line and the
superior midline; VL-Me (mental line), angle between the vertical reference line
and the mental line; Cg-tns-ANS (nasal septum deviation), angle between the
vertical reference line and the nasal septum.
Two ratios were calculated from the anteroposterior cephalograms to
compare affected versus non-affected gonial and ramus height (Figure III):
H-Go/H-Go (gonial height ratio): ratio between the linear perpendicular
distance from the horizontal reference line to the non-affected Go point; and the
linear perpendicular distance from the horizontal reference line to the affected Go
point.
CoGo/CoGo (ramus height ratio): ratio between the linear perpendicular
distance from the non-affected Co point to the non-affected Go point; and the
linear perpendicular distance from the affected Co point to the Go affected point.
Photographic Facial Analysis
Three bilateral soft tissues landmarks were identified in the frontal
photographs: en (endocanthion), inner comissure of the eye fissure;
sbal
(subalare), lower limit of each alar base; ch (cheilion) point at each labial
comissure, and pog unilateral soft tissue landmark (pogonion), most anterior
midpoint of the chin.
Two reference lines were traced in the frontal photographs: HL (horizontal
line), line connecting the right endochantion to the left endochantion points; and
VL (vertical line), line perpendicular to the horizontal line in the middle of the
distance between endochantion points.
Two vertical angle measurements were traced in the frontal photographs:
HL-sbalsbal (nasal base angle plane), angle between the horizontal reference line
and the nasal base plane; HL-chch (labial comissure angle plane), angle between
the horizontal reference line and the labial comissure plane; and 1 horizontal angle
measurement: VL-pog (chin point), angle between the vertical reference line and
the chin point (Figure IV).
Paired t tests were used to examine the difference between preoperative
time (T1) and postoperative time, after 6 months of surgery (T2), for each
measurement (SPSS 11.0 software).
RESULTS
Changes for each variable are shown in Tables I and II.
Clinical photographs and panoramic x-rays before and after combined
maxillary and mandibular distraction in a teenager patient from the study are
shown in Figures V, VI and VII.
DISCUSSION
Reconstruction of the mandible in patients, especially when it is associated
with soft-tissue deficiency, is one of the most challenging problems in craniofacial
surgery. Numerous surgical procedures have been advocated to correct facial
deformity in HFM patients, including chondrocostal grafts, mandibular osteotomies
combined with bone grafts and maxillary osteotomies, done at early age or after
permanent dentition completed (Kaban, Moses et al., 1988; Mccarthy, Schreiber et
al., 1992; Molina e Ortiz Monasterio, 1995). The results are often unpredictable,
however, because undesirable remodeling of the graft can decrease the volume
and strength of the reconstructed area. In addition, the grafting technique is limited
in terms of volume and causes morbidity at the donor site. Conventional
orthognathic surgery, such as maxillary impaction on the unaffected side, is
usually performed with mandibular osteotomy. The large amount of movement
causes a high risk of relapse, and intraoperative and postoperative bleeding
sometimes complicate the maxillary impaction procedure (Yamauchi e Takahashi,
2006). Distraction osteogenesis has led to great advances in the treatment of
craniomaxillofacial deformities in the last 10 years. Its success is related to the fact
that it uses the body’s own healing mechanisms to produce new bone. This
eliminates the use of autografts procedures, thus decreasing morbidity (Figueroa,
2002).
In this study, vertical change measurements improved in all patients as
were demonstrated by the statistically significant decrease of the nasal floor
(p=0.004), maxillary jugal (p=0.008), occlusal (p=0.003) and gonial angles (p=
0.035) towards a more symmetrical face.
Horizontal change measurements were improved but, with the exception of
mental line measurement, were not statistically significant. This could be explained
by the fact that superior midline and nasal septum deviation did not changed
dramatically because the maxilla followed a more vertical and downward rotational
movement. The maxillary bone pivoted on the surgical wire hinge located on the
non-affected side. This hinge limited any displacement of the maxilla laterally
towards the non-affected side. On the other hand, expansion of the semi-buried
distractor and lengthening of the mandible on the affected side had, frequently, a
major correction on chin deviation (mental point).
The ratio of affected/non-affected ramus height improved from 78.12% to 93.06%
and the gonial height from 65.85% to 86.61%. These findings were also
demonstrated by more parallelism among the horizontal planes. Unfortunately,
total symmetry was not achieved. The combined maxillary and mandibular
distraction made, mainly, the correction of the chin deviation and the canting of the
occlusal plane possible. However, achieving facial symmetry, especially in the
gonial region, were not fully accomplished. This was not surprising, since it is
geometrically impossible to produce mandibular symmetry by performing a single
unilateral mandibular distraction. Normally HFM type II or III require multiple
surgical interventions.
Facial asymmetry in hemifacial microsomia results from shortness of the
skeleton and soft tissues. Facial measurements were taken from photographs
done in the same studio, with standardized light apparatus, position and distance
of the head from the camera. The frontal photographic analyses revealed that the
chin position moved to the non-affected side, the labial commisure leveled and the
mandibular border contour improved though, not achieving full correction. In this
study, the lack of soft tissues and severely hypoplastic muscles of mastication
made the correction of HFM asymmetry an enormous, if not impossible, challenge.
To minimize facial asymmetry, series of surgical interventions are normally
necessary. Microvascular dermis-fat grafts produce excellent results to restore the
soft-tissue facial volume (Inigo, Rojo et al., 1993; Inigo, Jimenez-Murat et al.,
2000).
In this study, patients underwent surgery with semi-buried distractor which
led to minimum scar on the face of the patient when compared to distraction done
with external distractor. Furthermore, pins holding external distractor also tend to
loosen after six weeks. The internal or semi-buried devices can be left in situ for
months (sometimes six or more months) until one is certain that the bone has
consolidated. Depending on the design, semi-buried devices can be removed in
the office. The activating arm of the device can be either intraoral or external
(Figueroa, 2002). This type of distractor is also more rigid keeping bone segments
more stable, separating the bone at a constant rate and in the desired plane of
distraction (Figueroa, 2002).
There is much debate about the timing of surgery in the growing child with
HFM and the advent of distraction has added to the confusion. The rational for
these two different approaches is based on conflicting studies regarding the
progression of the deformity. One recommends early intervention to prevent the
progression of the mandibular and maxillary deformity (Kaban, Moses et al., 1988)
in the growing child. It is based on the premise that deformity, if left untreated,
worsens over time. The second approach delays intervention until the completion
of growth. It is based on the premise that the deformity, if left untreated, remains
stable over time (Rune, Selvik et al., 1981) (Polley, Figueroa et al., 1997). The
severity of hemifacial microsomia varies widely and that is what dictates the timing
and the treatment plan for patients with the deformity. In our study, two patients
had surgery in the primary and early mixed dentition to minimize the deformity and
the psycological problems associated with a distorted body image. The early
surgery was performed with fully accomplishment of the parents that were aware
that several procedures would be required as growths proceeds. Although we
could observe an improvement on the facial balance of those children, control of
the occlusion was challenging due to lack of compliance with elastics and also the
limitations of the appliances designed. The authors observed that the most
successful cases treated were from young adults, with full permanent dentition,
that had braces previously to surgery to align and level the arches. However, due
to the severity of the patient sample, ideal results were not achieved and additional
distraction and/or orthognatic surgical procedures will be required in 6 of the 8
patients.
In this study, craniofacial changes after DO were measured with AP
radiographs. Landmarks identification was difficult sometimes because of size,
shape distortion, superimposition of structures, and variability in patient anatomy.
Both superimposition and magnifications errors, no matter how small, can cause
inaccurate assessments with traditional radiography. With cone-beam computed
tomography, we can now eliminate image superimposition and make exact scale
measurements in 3 dimensions (Trahar, Sheffield et al., 2003; Chow, Lee et al.,
2008).
As with all clinical studies, the small sample size in this research made it
difficult to draw conclusions and make generalizations. However, other HFM
studies have also used similar (Cho, Shin et al., 2001) or even smaller sample
sizes (Tehranchi e Behnia, 2000; Yamauchi e Takahashi, 2006) to study the
effects of combined maxillary mandibular distraction technique. The limitation is
directly related to have a number of HFM patients (remember 1 out 5600 live birth)
that also fit the criteria for combined maxillary and mandibular distraction. In other
words, the non-affected side should have normal to inadequate tooth show in
other to not have, after treatment, a vertical excess of the maxillary bone that
would produce a gummy smile. In the future, by enrolling more patients and having
a longitudinal study, the power of this technique could be greatly improved.
CONCLUSION
- Combined maxillary and mandibular distraction improved facial balance,
occlusion and symmetry in all HFM patients;
- In none of the patients it was necessary to correct an open bite on the affected
side after distraction;
- Patients in permanent dentition and under orthodontic treatment respond better
to this approach;
- Due to the severity of the patient deformity and length limitations of the internal
distractors, it may be necessary to repeat the procedure to obtain the desired
goals;
-Additional
surgery
(genioplasty,
mandibular
advancement,
bi-maxillary
procedures and soft tissue enhancement) will be needed to obtain ideal facial
balance and symmetry in 6 out of 8 patients.
Acknowledgements
Dr. Cury-Saramago, Dr. Sant’Anna and Dr. Araújo are recipients of
scholarships from Capes Agency and grant from FAPERJ, Brazil.
Figures
Figure I (A) Schematic representation of surgical plan. Complete maxillary Le Fort I
(dotted line), unilateral horizontal ramus osteotomy. Mandibular buried single vector
distractor. Intermaxillary wire fixation during DO acting as a hinge (contralateral side);
(B) Schematic representation of surgical outcome. There are vertical bone formation
between osteotomies, downward and medial rotation of the maxilla and mandible,
leveling of the occlusal plane and restoration of symmetry.
A
B
Figure II (A)Vertical change measurements: 1- HL-CoCo Bicondilar Plane B; 2- HLNFNF Nasal floor plane; 3- HL- JJ Maxillary Jugal Plane; 4- HL–Occlusal Plane; 5HL-GoGo Gonial Plane. (B) VL-isf Superior Midline; VL-Me Mental Line; Cg-tns ANS
Nasal Septum Deviation.
A
Figure III Ratio of
height Co-Go/Co-Go:
B
affected versus non-affected gonial HL-Go/HL-Go and ramus
Figure IV Vertical and horizontal change measurements: 1- HL-sbalsbal Nasal
Base Plane; 2- HL-chch Labial Commisure Plane; 3- VL-pog Vertical Line Chin Point
Figure V (A) Pre and Pos (B) combined maxillary mandibular distraction – Frontal
photographs of a 14 years old teenager with left HFM and marked maxillary,
mandibular and labial comissure plane asymmetry. Note improvement of chin
position, comissure cant, elongation of the affected side. However another surgical
procedures will be necessary to correct facial symmetry.
Figure VI Pre (A, B and C) and Pos (D, E and F) after combined maxillary and
mandibular distraction - Lateral and frontal intraoral view shows the cant of the
occlusal plane. The occlusion was more leveled after distraction.
Figure VII Pre (A) and Pos (B) panoramic x-rays after combined maxillary and
mandibular and distraction. Occlusal cant was improved after orthodontics and
surgery leveling. Note a significant gain of bone in the affected mandibular ramus.
Tables
Table I: mean angular measurements and ratios on anteroposterior cephalometric
and statistical analysis.
Parameter
T1
T2
Difference
Vertical
angle
Vertical
changes
Bicondilar
plane
Nasal
plane
t test
HL-CoCo
floor HL-NFNF
3.4o
2.1o
1.3o
0.056
14.28o
8.00o
6.28o
0.004**
Maxillary
Jugal plane
HL-JJ
11.85o
3.00o
8.85o
0.008**
Occlusal
plane
HL-
12.71o
4.42o
8.28o
0.003**
Gonial plane
HL- GoGo
12.42o
4.00o
8.42o
0.035*
Horizontal
angle
Horizontal
changes
Superior
midline
VL-isf
5.7o
3.9o
1.8o
0.030
Mental line
VL-Me
5.0o
2.5o
2.5o
0.004**
Nasal
septum
deviation
Cg-tnsANS
o
14.71
o
11.14
Affected/nonaffected
o
3.57
0.058
Proportion
changes
Gonial height HL-Go
HL-Go
78.12%
93.06%
-14.94
0.027*
Ramus
height
** (p<0.01)
* (p<0.05)
65.85%
86.61%
-20.76
0.042*
Co-Go
Co-Go
Table II: mean angular measurements on frontal photographs and statistical
analysis.
Parameter
Horizontal
angle
Vertical line VL-pog
– chin point
Vertical
angle
Nasal base HLplane
sbalsbal
Labial
HL-chch
comissure
plane
** (p<0.01)
* (p<0.05)
T1
T2
3.14o
Difference
Horizontal
changes
4.00o
7.14o
t test
0.004**
6.71o
3.36o
Vertical
changes
3.36o
0.005**
8.29o
5.92o
2.35o
0.73
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mandibular osteotomy to correct asymmetry of the maxillomandibular complex. Plast
Reconstr Surg, v.118, n.2, Aug, p.39e-45e. 2006.
5 DISCUSSÃO
A cirurgia craniofacial encontra-se em evolução e requer treinamento
constante. O uso de computadores para guiar cirurgias pré-simuladas, a
introdução e aprimoramento de tecnologias cirúrgicas e ortodônticas e ainda a
existência de alternativas cirúrgicas para tratar um mesmo problema (Bell, 2007),
são advindas dos esforços do time multidisciplinar envolvido.
O conhecimento dos padrões de crescimento de pacientes com
malformações craniofaciais fornece informações para o planejamento do ritmo, da
direção e da quantidade possível de movimentação das estruturas envolvidas
(Figueroa e Friede, 2000; Kearns, Padwa et al., 2000).
Entretanto as controvérsias a respeito do tratamento desses pacientes são
originárias do ainda incompleto conhecimento sobre etiologia, patogênese e
efeitos longitudinais dos tratamentos aceitos. A variabilidade - característica
principal dos que apresentam malformações - interfere no acesso às informações,
já que está relacionada às estruturas anatômicas envolvidas, severidade da
condição, etiologia e reação individual ao tratamento (Prahl-Andersen, 2005).
As malformações craniofaciais mais encontradas são as fendas labiais e/ou
palatais, seguidas das que envolvem a mandíbula (microssomia hemifacial), a
face média e a abóbada craniana (craniossinostoses) (Prahl-Andersen, 2005).
Nestes casos é de responsabilidade do cirurgião craniofacial e do
ortodontista a determinação da melhor opção de tratamento. Isto inclui os
achados clínicos, radiográficos e as demandas pscicossociais do paciente
(Mccarthy, Stelnicki et al., 1999), pois muitos têm capacidade mental normal.
Deste modo, o papel do ortodontista não se restringe à instalação de aparelhos
tradicionais, de splints intra-orais de ancoragem e do tratamento ortodôntico pré e
pós-cirúrgico.
A DO frequentemente não é utilizada pela falta de experiência. Também
são carentes ainda as padronizações de protocolos e os trabalhos com base em
evidências (Prahl-Andersen, 2005), embora alguns autores desenvolveram
protocolos cirúrgicos craniofaciais gerais de tratamento.
Nos pacientes com idades até os dois anos, a DO mandibular (Hollier, Kim
et al., 1999; Mccarthy, Stelnicki et al., 1999; Troulis, 2006) e maxilar, em pacientes
com fenda labial e/ou palatina (Bell, 2007) não costumam ser aplicadas. A cirurgia
precoce seria a reparadora dos tecidos moles (Mccarthy, Stelnicki et al., 1999;
Troulis, 2006; Bell, 2007), nas alterações diferenciais (assimetria) da posição das
cartilagens, músculos, mucosa, gengiva e pele; no fechamento de fendas labial
e/ou palatina (Bell, 2007) e na remoção de tags pré-auriculares (Mccarthy,
Stelnicki et al., 1999; Troulis, 2006). Também são realizados procedimentos de
remodelamento no crânio de pacientes portadores de craniossinostoses
(Mccarthy, Stelnicki et al., 1999; Troulis, 2006). Evita-se a cirurgia ortognática e a
DO pela possibilidade de injúrias aos dentes em formação, particularmente os
permanentes (Santiago, Grayson et al., 2005; Jensen, Mccarthy et al., 2007); pela
insuficiência de maturidade óssea para a manutenção satisfatória do distrator fixo
(soft bone stock) (Figueroa, 2006b; a; Troulis, 2006); e por ser uma experiência
traumática. Para alguns, o risco cirúrgico (Hollier, Kim et al., 1999) não ultrapassa
os benefícios, mesmo naqueles que necessitam traqueostomia (Mccarthy,
Stelnicki et al., 1999; Troulis, 2006), enquanto outros a indicam nestes casos mais
severos (Williams, Maull et al., 1999; Burstein e Williams, 2005; Bell, 2007).
Crianças entre dois e seis anos, com HFM tipo I suaves, poderiam ser
tratadas com a DO. Contudo o tratamento ortodôntico para a manutenção do nível
do plano oclusal e o preparo para as futuras osteotomias pode ser suficiente
(Mccarthy, Stelnicki et al., 1999; Troulis, 2006). Nos que apresentam HFM tipo I
mais severas ou qualquer tipo II, tendo associada apnéia obstrutiva do sono ou
traqueostomia, a possibilidade é mais real. Crianças portadoras do tipo III são
inicialmente tratadas por volta dos 3-4 anos, com enxerto costocondral para o
aumento do comprimento mandibular, reconstrução do côndilo e formação de
pseudo-artrose com a fossa glenóide. Quando a fossa está ausente pode-se
construir uma espécie de fossa glenóide com enxerto de costela fixado ao arco
zigomático. Em segundo estágio, com um mínimo de seis meses após removida a
fixação, o enxerto poderá ser alongado através da DO (Mccarthy, Stelnicki et al.,
1999). Os pais deverão saber que haverá necessidade de uma provável DO após
o crescimento puberal.
Nos pacientes com hipoplasia severa da face média a DO deverá ser
evitada, pelos mesmos motivos descritos para as idades mais precoces.
Entre os seis anos e a adolescência, durante o período da dentição mista,
o tratamento ortodôntico promove crescimento do osso alveolar afetado e facilita
a erupção dentária. A DO mandibular pode ser considerada em pacientes que
nunca receberam tratamento cirúrgico e nos que foram tratados com osteotomia e
enxerto ósseo (Mccarthy, Stelnicki et al., 1999), incluindo os portadores de HFM
com assimetria moderada. É uma fase favorável para o tratamento com a DO
mandibular unilateral, acompanhada da DO maxilar ou não.
Nos pacientes com hipoplasia maxilar severa, a mobilização da maxila é
freqüentemente difícil através da CO convencional por causa das cicatrizes
resultantes das cirurgias prévias e há tendência à recidiva. Quando é realizada
DO, parece haver redução desta tendência, mesmo após grandes movimentos
esqueléticos, devido ao osso formado na região do espaço resultante da DO (Bell,
2007).
Nos pacientes sem crescimento a estratégia de tratamento para a correção
tridimensional da HFM depende do tipo esquelético (Troulis, 2006). De qualquer
forma é difícil obter simetria facial e oclusão satisfatória. Com a DO do ramo
mandibular afetado, as mudanças na forma mandibular alteram drasticamente a
oclusão dentária, e provocam mordida aberta do lado afetado. O tratamento
ortodôntico longo e complexo é necessário. A cirurgia de DO combinada da
maxila e mandíbula promove a estabilidade da oclusão dentária ântero-posterior,
freqüentemente satisfatória e previne a abertura da mordida no lado afetado.
ARTIGO 2
Três crianças entre 4,15 e 5,31 anos de idade, portadoras de hipoplasia
severa da face média e craniossinostoses, foram tratados com o avanço em
monobloco com o RED e participaram da pesquisa. A severidade da condição
interferiu com a indicação precoce da DO. Nestas crianças foram encontradas as
maiores quantidades de dentes permanentes superiores afetados, principalmente
os segundos molares. Nos oito pacientes entre 6,0 e 10,83 anos de idade
tratados, a quantidade de dentes afetados com a técnica da distração foi
proporcionalmente menor do que a ocorrida nas crianças com dentição decídua.
Já nos três pacientes entre 14,25 e 21,49 anos de idade, foram encontradas as
menores quantidades de dentes permanentes superiores afetados. Os achados
deste estudo corroboram os publicados no trabalho de Santiago e colaboradores,
mostrando maior tendência de prejuízos de dentes permanentes superiores nos
pacientes até 5,0 anos de idade e diminuição desta tendência com o avanço da
idade. As observações deste estudo indicam que o avanço com o RED tende a
provocar menos danos aos primeiros e segundos molares não irrompidos, se
comparado ao tratamento com a cirurgia ortognática Le Fort III (Santiago,
Grayson et al., 2005), provavelmente porque são desnecessários: enxerto ósseo
na região pterigomaxilar; avanço agudo do segmento osteotomizado e fixação
rígida. Não houve danos ao desenvolvimento dos primeiros molares e 23,5% dos
segundos molares foram afetados no desenvolvimento e/ou no padrão de
erupção. A continuidade do estudo permitirá o acompanhamento da evolução dos
dentes analisados e confirmará se estes dentes foram realmente danificados pela
cirurgia e/ou pela distração.
Dos 14 pacientes tratados, oito haviam sido operados previamente, com
avanço da face média através de cirurgia ortognática convencional. Nas
radiografias panorâmicas iniciais foram identificadas ausências de alguns dentes
e injúrias em outros, o que interferiu com a quantidade de dentes para a análise
comparativa dos três tempos radiográficos (24 primeiros molares, 17 segundos
molares e cinco terceiros molares). Em adição, a imagem dos terceiros molares
ainda não era visível nas radiografias de seis pacientes, sendo compatível com as
faixas etárias das crianças.
Através da distração surgiram espaços interdentários posteriores e houve
deslocamentos horizontais significativos dos molares superiores, permitindo
modificação na inclinação axial, favorável à futura erupção dentária. A
possibilidade de erupção dos dentes posteriores contribuirá para a criação de
osso nesta área e promoverá maior estabilidade ao procedimento.
Os pequenos deslocamentos verticais dos molares são conseqüentes do
controle vertical do segmento em monobloco com o RED.
ARTIGO 3
Oito pacientes portadores de HFM tipo II, com idade média de 13 anos e 2
meses, foram tratados com a cirurgia de DO combinada da maxila e mandíbula e
participaram da pesquisa. A severidade da condição, o padrão vertical de
crescimento maxilar e os aspectos psicossociais interferiram com a indicação da
DO. A preferência dos autores por esta técnica tem como base a maior
simplicidade do procedimento: não requer enxerto ósseo, passível de maior
sangramento, dor pós-operatória e possibilidade de recidiva após remodelamento
ósseo; não requer impacção maxilar do lado não afetado, diminuindo o risco de
infecções e sangramentos maiores e é fundamentada na realidade do processo
de osteogênese inerente da fisiologia corporal e da histogênese dos tecidos
moles envolvidos.
As mudanças cefalométricas verticais e a mudança horizontal relacionada
ao mento reduziram sobremaneira a assimetria facial de todos os pacientes. As
outras mudanças horizontais também contribuíram para a melhoria dos
resultados, influenciadas por mudanças mais discretas da linha média dentária
superior e do septo nasal. O fato de se fixar a maxila e a mandíbula com um anel
de fio cirúrgico no lado não afetado limita o movimento da maxila para este lado e
também interfere nos movimentos obtidos. Apesar de todas essas melhoras
resultantes, incluindo as medidas das alturas do ramo e gônio afetados, a simetria
total não foi obtida.
As correções do desvio do mento e da inclinação do plano oclusal foram
possíveis através da cirurgia combinada. O mesmo não ocorreu com a região
goniana, pois um distrator unilateral e unidirecional foi criteriosamente
selecionado para o tratamento.
As análises das fotografias faciais corroboraram as melhoras evidenciadas
nas telerradiografias. Houve movimentação do mento para o lado não afetado, a
comissura labial foi nivelada e o contorno da borda mandibular melhorou, de
forma incompleta. A deformidade dos tecidos moles destes pacientes severos
torna o prognóstico previsível, e permite o planejamento de cirurgias
corriqueiramente necessárias, incluindo cirurgias destinadas à correção dos
tecidos moles.
Neste estudo os autores puderam perceber que os pacientes que se
encontravam na fase da dentição permanente e preparodos com tratamento
ortodôntico antes da cirurgia obtiveram os resultados mais positivos.
Em ambos os estudos houve esforços na tentativa de padronização dos
métodos utilizados, dentro das limitações inerentes dos tratamentos de pacientes
especiais.
É possível encontrar estudos sobre a distração osteogênica abordados
em periódicos de cirurgia plástica e reconstrutiva, cirurgia craniofacial, cirurgia
oral,
ortodontia,
otorrinolaringologia,
fonoaudiologia,
fendas
craniofaciais,
pediatria, teratologia, natureza...
Desta forma é urgente criar uma colaboração entre todo o time que cuida
de pacientes com malformações craniofaciais e aumentar o número de casos
para definir protocolos bem elaborados, tais quais os relacionados aos
tratamentos das fendas (Prahl-Andersen, 2005; Figueroa, 2006b; a)
Referências
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6 CONCLUSÃO
Após a realização de análises, através de estudos cefalométricos
retrospectivos, e apresentação dos resultados de tratamentos, nos quais se
utilizou a técnica da Distração Osteogênica concluiu-se que:
6.1 o efeito da osteotomia e avanço da face média em monobloco (com o
distrator externo rígido (RED)), sobre os molares permanentes
superiores irrompidos e não irrompidos de pacientes sindrômicos, com
fendas oro-faciais foi seguro o suficiente para permitir a escolha desta
técnica, em detrimento das técnicas cirúrgicas ortognáticas tradicionais;
6.2 a distração combinada da maxila e mandíbula na face de pacientes em
crescimento que apresentam microssomia hemifacial resultou na
melhoria da harmonia facial em todos os pacientes, porém incompleta e
diferenciada de acordo com as estruturas envolvidas. Os pacientes
jovens ortodônticos, na fase da dentição permanente, responderam
melhor ao tratamento e a oclusão satisfatória de todos os pacientes da
amostra foi mantida. Em quase todos haverá a necessidade de
cirurgias adicionais.
7 RECOMENDAÇÕES
7.1 realizar estudos prospectivos, provavelmente em centros
especializados, onde existe a possibilidade de padronizar todos os passos dos
tratamentos e avaliações;
7.2 dividir os pacientes que iniciarão os tratamentos em grupos a serem
estudados e avaliados, considerando critérios rígidos de seleção;
7.3 utilizar meios de diagnóstico e avaliação mais sofisticados, e em
tempos múltiplos, com o intuito de avaliar os resultados obtidos em um curto e
longo período;
7.4 avaliar o padrão de erupção dos caninos e pré-molares de pacientes
portadores de hipoplasia maxilar e da face média que receberam tratamento com
a distração osteogênica para o alongamento destas estruturas ósseas;
7.5 desenvolver protocolos de tratamento a partir dos resultados futuros
dos estudos com base em evidências.
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